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Enregistrement W2791304015 · doi:10.1002/gcc.22532

<i>NUP98‐BPTF</i> gene fusion identified in primary refractory acute megakaryoblastic leukemia of infancy

2018· article· en· W2791304015 sur OpenAlexafffund
Mathieu Roussy, Mélanie Bilodeau, Loubna Jouan, Pauline Tibout, Louise Laramée, Emmanuelle Lemyre, France Léveillé, Frédérique Tihy, Sophie Cardin, Camille Sauvageau, Françoise Couture, Isabelle Louis, Aurélien Choblet, Natalie Patey, Patrick Gendron, Michel Duval, Pierre Teira, Josée Hébert, Brian T. Wilhelm, John Choi, Tanja A. Grüber, Henrique Bittencourt, Sonia Cellot

Notice bibliographique

RevueGenes Chromosomes and Cancer · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAcute Myeloid Leukemia Research
Établissements canadiensInstitute for Research in Immunology and CancerHôpital Maisonneuve-RosemontUniversité de MontréalCentre Hospitalier Universitaire Sainte-Justine
Organismes subventionnairesTerry Fox Research Institute
Mots-clésAcute megakaryoblastic leukemiaFusion geneFusion proteinClofarabineBiologyCancer researchChromatinChromatin remodelingChimeric geneGeneGeneticsMyeloid leukemiaGene expression

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract The advent of large scale genomic sequencing technologies significantly improved the molecular classification of acute megakaryoblastic leukaemia (AMKL). AMKL represents a subset (∼10%) of high fatality pediatric acute myeloid leukemia (AML). Recurrent and mutually exclusive chimeric gene fusions associated with pediatric AMKL are found in 60%‐70% of cases and include RBM15‐MKL1 , CBFA2T3‐GLIS2 , NUP98‐KDM5A and MLL rearrangements. In addition, another 4% of AMKL harbor NUP98 rearrangements ( NUP98 r), with yet undetermined fusion partners. We report a novel NUP98‐BPTF fusion in an infant presenting with primary refractory AMKL. In this NUP98 r, the C‐terminal chromatin recognition modules of BPTF, a core subunit of the NURF (nucleosome remodeling factor) ATP‐dependent chromatin‐remodeling complex, are fused to the N‐terminal moiety of NUP98, creating an in frame NUP98‐BPTF fusion, with structural homology to NUP98‐KDM5A. The leukemic blasts expressed two NUP98‐BPTF splicing variants, containing one or two tandemly spaced PHD chromatin reader domains. Our study also identified an unreported wild type BPTF splicing variant encoding for 2 PHD domains, detected both in normal cord blood CD34 + cells and in leukemic blasts, as with the fly BPTF homolog, Nurf301. Disease course was marked by rapid progression and primary chemoresistance, with ultimately significant tumor burden reduction following treatment with a clofarabine containing regimen. In sum, we report 2 novel NUP98‐BPTF fusion isoforms that contribute to refine the NUP98 r subgroup of pediatric AMKL. Multicenter clinical trials are critically required to determine the frequency of this fusion in AMKL patients and explore innovative treatment strategies for a disease still plagued with poor outcomes.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,524
Score d'incertitude au seuil0,812

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,292
Écart entre enseignants0,278 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations29
Publié2018
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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