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Enregistrement W2799899236 · doi:10.5206/uwomj.v86is1.2108

Decreased level of consciousness in a toddler with overgrowth syndrome

2018· article· en· W2799899236 sur OpenAlexvenueno aff
Stephanie Fong, Alistair Scott, Dora Laczko

Notice bibliographique

RevueUniversity of Western Ontario Medical Journal · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic Syndromes and Imprinting
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésToddlerMedicinePediatricsDiseaseExomeExome sequencingIntensive care medicineMutationBioinformaticsPsychologyGeneticsInternal medicineDevelopmental psychologyGeneBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Physicians caring for patients with rare diseases face unique challenges in managing symptoms, ordering diagnostic tests, and providing patients and families with anticipatory guidance. We describe the case of a toddler with overgrowth syndrome, and previously known ophthalmological and neurological findings, presenting with decreased level of consciousness (LOC) following a fall. We highlight the extensive workup undertaken in a patient with symptoms spanning multiple systems but lacking a unifying diagnosis. In this case, rapid whole exome sequencing identified a de novo CACNA1A gene mutation encoding a calcium channel subunit, located within chromosome region 19p13.13. We explore 19p13.13 Microdeletion Syndrome and compare our patient’s presentation to the cases described in the literature. Although our patient had several symptoms consistent with 19p13.13 Microdeletion Syndrome, others remain unexplained. This highlights the difficulty in determining a definitive diagnosis or treatment plan in the realm of rare diseases and emphasizes the need for further research into the disease process and development of novel therapies.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,013
Score d'incertitude au seuil0,026

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,219
Écart entre enseignants0,201 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2018
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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