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Enregistrement W2801696102 · doi:10.1111/febs.14473

Etiology and functional validation of gastrointestinal motility dysfunction in a zebrafish model of<scp>CHARGE</scp>syndrome

2018· article· en· W2801696102 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueFEBS Journal · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCongenital Ear and Nasal Anomalies
Établissements canadiensDalhousie University
Organismes subventionnairesNatural Sciences and Engineering Research Council of CanadaCanadian Institutes of Health Research
Mots-clésZebrafishCHARGE syndromeBiologyMotilityForegutGene knockdownMotile ciliumInterstitial cell of CajalPathologyCell biologyAnatomyGeneticsGeneCiliumMedicineImmunologyImmunohistochemistry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

CHARGE syndrome is linked to autosomal-dominant mutations in the CHD7 gene and results in a number of physiological and structural abnormalities, including heart defects, hearing and vision loss, and gastrointestinal (GI) problems. Of these challenges, GI problems have a profound impact throughout an individual's life, resulting in increased morbidity and mortality. A homolog of CHD7 has been identified in the zebrafish, the loss of which recapitulates many of the features of the human disease. Using a morpholino chd7 knockdown model complemented by a chd7 null mutant zebrafish line, we examined GI structure, innervation, and motility in larval zebrafish. Loss of chd7 resulted in physically smaller GI tracts with normal epithelial and muscular histology, but decreased and disorganized vagal projections, particularly in the foregut. chd7 morphant larvae had significantly less ability to empty their GI tract of gavaged fluorescent beads, and this condition was only minimally improved by the prokinetic agents, domperidone and erythromycin, in keeping with mixed responses to these agents in patients with CHARGE syndrome. The conserved genetics and transparency of the zebrafish have provided new insights into the consequences of chd7 gene dysfunction on the GI system and cranial nerve patterning. These findings highlight the opportunity of the zebrafish to serve as a preclinical model for studying compounds that may improve GI motility in individuals with CHARGE syndrome.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,138
Score d'incertitude au seuil0,290

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,030
Tête enseignante GPT0,247
Écart entre enseignants0,218 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle