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Enregistrement W2883177041 · doi:10.1136/jnnp-2018-318473

Lack of central and peripheral nervous system synuclein pathology in R1441G<i>LRRK2</i>-associated Parkinson’s disease

2018· letter· en· W2883177041 sur OpenAlexaff
Dolores Vilas, Ellen Gelpí, Ibán Aldecoa, Oriol Grau‐Rivera, Roberta Diehl Rodriguez, Serge Jaumà, María José Martí, Eduard Tolosa

Notice bibliographique

RevueJournal of Neurology Neurosurgery & Psychiatry · 2018
Typeletter
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensCentre for Movement Disorders
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésParkinson's diseaseLRRK2PeripheralDiseasePathologyCentral nervous systemNeuroscienceMedicinePeripheral nervous systemBiologyInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

In idiopathic Parkinson’s disease (iPD) abundant alpha-synuclein (αSyn) aggregates are present in the central and peripheral autonomic nervous system (PANS). Detection of αSyn aggregates in the peripheral tissue has been suggested as a potential diagnostic marker of Parkinson’s disease (PD) in early and premotor stages.1 The neuropathology of LRRK2 -associated PD ( LRRK2 -PD) is unexpectedly heterogeneous.2 In most G2019S mutation carriers αSyn loaded Lewy bodies and neurites can be found in the central nervous system (CNS). Some cases though lack the Lewy-type pathology and may show non-specific nigral degeneration. Prominent tau pathology can also be found. Information on neuropathological findings in cases of PD associated with other LRRK2 mutations is very limited, and we are not aware of reports describing the involvement of the PANS. Here we describe postmortem central and peripheral neuropathological findings in a PD patient carrier of the R1441G mutation in the LRRK2 gene. A 67-year-old man presented with gait instability and clumsiness in the right leg. At neurological examination, he had hypomimia, action tremor in the right hand, mild asymmetric bradykinesia and rigidity. He suffered from alcohol-related liver disease, diabetes mellitus and polyneuropathy. He had no hyposmia, depression, constipation, orthostatic hypotension, and urinary or erectile dysfunction. Levodopa was started with a good response. His daughter was diagnosed with PD at the age of 32. Genetic analysis revealed a heterozygous R1441G LRRK2 mutation in both of them. Over the following years the disease progressed slightly. At the age of 69 the …

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,007

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,019
Tête enseignante GPT0,254
Écart entre enseignants0,236 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations14
Publié2018
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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