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Enregistrement W2883686940 · doi:10.1055/s-0038-1667171

Pyruvate Carboxylase Deficiency Type C: A Rare Cause of Acute Transient Flaccid Paralysis with Ketoacidosis

2018· article· en· W2883686940 sur OpenAlexaff
Graham Sinclair, Sylvia Stöckler‐Ipsiroglu, Gabriella Horváth, Momen Almomen

Notice bibliographique

RevueNeuropediatrics · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensAlberta Children's HospitalUniversity of CalgaryUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineFlaccid paralysisHypotoniaEndocrinologyPyruvate carboxylaseInternal medicineFailure to thriveLactic acidosisBiochemistrySurgeryBiologyParalysisEnzyme

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Pyruvate carboxylase (PC) is a biotin-containing enzyme that is responsible for the adenosine triphosphate-dependent carboxylation of pyruvate to oxaloacetate, a key intermediate in the tricarboxylic acid cycle. PC deficiency (OMIM 266150) is a rare autosomal recessive metabolic disease, causing elevation of pyruvate, lactate, and alanine. Three types of PC deficiency have been described in the literature; A, B, and C. Type A PC deficiency, also called infantile or North American type, is characterized by infantile onset acidosis, failure to thrive, and developmental delay. The second subtype or type B, the neonatal or French form, presents usually in the neonatal period, mostly in the first 72 hours of life with severe lactic acidosis, truncal hypotonia, and seizures. The third type is called type C, is extremely rare with few cases published in the literature. In this case report, we present an 11-month-old girl who presented with acute flaccid paralysis, lethargy, and constipation with elevated ketones and lactate. She was confirmed genetically and biochemically to have PC deficiency type C. The patient's unusual presentation expands the clinical phenotype of this extremely rare disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0020,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,235
Écart entre enseignants0,223 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations7
Publié2018
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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