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Enregistrement W2896403068 · doi:10.1002/humu.23650

Specifications of the ACMG/AMP variant curation guidelines for the analysis of germline <i>CDH1</i> sequence variants

2018· article· en· W2896403068 sur OpenAlexafffund
Kristy Lee, Kate Krempely, Maegan E. Roberts, Michael J. Anderson, Fátima Carneiro, Elizabeth Chao, Katherine Dixon, Joana Figueiredo, Rajarshi Ghosh, David G. Huntsman, Pardeep Kaurah, Chimene Kesserwan, Tyler Landrith, Shuwei Li, Arjen R. Mensenkamp, Carla Oliveíra, Carolina Pardo‐Díaz, Tina Pesaran, Matthew Richardson, Thomas P. Slavin, Amanda B. Spurdle, M. Trapp, Leora Witkowski, Charles Sunghoon Yi, Liying Zhang, Sharon E. Plon, Kasmintan A. Schrader, Rachid Karam

Notice bibliographique

RevueHuman Mutation · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesNational Cancer InstituteNational Human Genome Research InstituteEuropean Regional Development FundCanadian Institutes of Health ResearchMichael Smith Health Research BC
Mots-clésMedical geneticsGermlineBiologyGenomicsGeneticsMolecular pathologyComputational biologyBioinformaticsGeneGenome

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The variant curation guidelines published in 2015 by the American College of Medical Genetics and Genomics and the Association for Molecular Pathology (ACMG/AMP) provided the genetics community with a framework to assess variant pathogenicity; however, these rules are not gene specific. Germline pathogenic variants in the CDH1 gene cause hereditary diffuse gastric cancer and lobular breast cancer, a clinically challenging cancer predisposition syndrome that often requires a multidisciplinary team of experts to be properly managed. Given this challenge, the Clinical Genome Resource (ClinGen) Hereditary Cancer Domain prioritized the development of the CDH1 variant curation expert panel (VCEP) to develop and implement rules for CDH1 variant classifications. Here, we describe the CDH1 specifications of the ACMG/AMP guidelines, which were developed and validated after a systematic evaluation of variants obtained from a cohort of clinical laboratory data encompassing ∼827,000 CDH1 sequenced alleles. Comparing previously reported germline variants that were classified using the 2015 ACMG/AMP guidelines to the CDH1 VCEP recommendations resulted in reduced variants of uncertain significance and facilitated resolution of variants with conflicted assertions in ClinVar. The ClinGen CDH1 VCEP recommends the use of these CDH1-specific guidelines for the assessment and classification of variants identified in this clinically actionable gene.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,063
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,138
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: Sans objet
GenreSignal candidat: Méthodes · Signal consensuel: Méthodes
Score de désaccord entre enseignants0,063
Score d'incertitude au seuil0,336

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0630,138
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,002
Bibliométrie0,0100,003
Études des sciences et des technologies0,0020,002
Communication savante0,0040,002
Science ouverte0,0040,004
Intégrité de la recherche0,0050,004
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,004

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,150
Tête enseignante GPT0,378
Écart entre enseignants0,228 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreMéthodes

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations173
Publié2018
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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