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Enregistrement W2901969356 · doi:10.1186/s13023-018-0945-9

Gynecologic assessment of 19 adult females with cartilage-hair hypoplasia – high rate of HPV positivity

2018· article· en· W2901969356 sur OpenAlexfundno aff
Elina Holopainen, Svetlana Vakkilainen, Outi Mäkitie

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueImmunodeficiency and Autoimmune Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesSigrid Juséliuksen SäätiöKarolinska InstitutetInstitute of GeneticsNovo Nordisk FondenAcademy of FinlandLastentautien TutkimussäätiöFolkhälsanin TutkimussäätiöSamfundet FolkhälsanHelsingin Yliopisto
Mots-clésMedicineBreast developmentGynecologyHypoplasiaDelayed pubertyMenarcheObstetricsPhysiologyHormoneInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Patients with cartilage-hair hypoplasia (CHH), a rare metaphyseal chondrodysplasia, manifest severe growth failure, variable immunodeficiency and increased risk of malignancies. The impact of CHH on gynecologic and reproductive health is unknown. Vulnerability to genital infections may predispose CHH patients to prolonged human papillomavirus (HPV) infections potentially leading to cervical, vaginal and vulvar cancer. METHODS: We carried out gynecologic evaluation, pelvic ultrasound and laboratory assessment in 19 women with genetically confirmed CHH. All patients were clinically examined and retrospective data were collected from hospital records. RESULTS: The women ranged in age from 19.2 to 70.8 years (median 40.8 years) and in height from 103 to 150 cm (median 123 cm). All women had undergone normal pubertal development as assessed by breast development according to Tanner scale and by age of menarche (mean 12.5 yrs., range 11-14 yrs). Despite significant short stature and potentially small pelvic diameters, a well-developed uterus with fairly normal size and shape was found by pelvic ultrasound in most of the patients. Ovarian follicle reserve, assessed by ultrasound was normal in relation to age in all premenopausal women it could be assessed (12 cases). Anti-Müllerian hormone was normal in relation to age in 17 women (89%). HPV was detected in 44% (8/18) and three women carried more than one HPV serotype; findings did not associate with immunological parameters. Three patients had a concurrent cell atypia in Pap smear. CONCLUSIONS: Pubertal development, reproductive hormones and ovarian structure and function were usually normal in women with CHH suggesting fairly normal reproductive health. However, the immunodeficiency characteristic to CHH may predispose the patients to HPV infections. High prevalence of HPV infections detected in this series highlights the importance of careful gynecologic follow up of these patients.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesCharge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,614
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,008
Tête enseignante GPT0,245
Écart entre enseignants0,237 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations9
Publié2018
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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