MétaCan
Menu
Retour à la cohorte
Enregistrement W2908509491 · doi:10.1136/bjophthalmol-2018-312846

Ophthalmic manifestations of Gaucher disease: the most common lysosomal storage disorder

2019· review· en· W2908509491 sur OpenAlexaff
Aaron Winter, Ali Salimi, Luis H. Ospina, Jonathan C. P. Roos

Notice bibliographique

RevueBritish Journal of Ophthalmology · 2019
Typereview
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueLysosomal Storage Disorders Research
Établissements canadiensUniversité de MontréalCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineMcGill UniversityDalhousie University
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineGlucocerebrosidaseDiseaseEnzyme replacement therapyMalignancyGaucher's diseaseLysosomal storage diseasePathologyNeurologySubstrate reduction therapyOphthalmology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Gaucher disease (GD) results from a deficiency of glucocerebrosidase activity and the subsequent accumulation of the enzyme's metabolites, principally glucosylsphingosine and glucosylceramide. There are three principal forms: Type I, which is the most common, is usually considered non-neuronopathic. Type II, III and IIIc manifest earlier and have neurological sequelae due to markedly reduced enzyme activity. Gaucher's can be associated with ophthalmological sequelae but these have not been systematically reviewed. We therefore performed a comprehensive literature review of all such ophthalmic abnormalities associated with the different types of Gaucher disease. We systematically searched the literature (1950 - present) for functional and structural ocular abnormalities arising in patients with Gaucher disease and found that all subtypes can be associated with ophthalmic abnormalities; these range from recently described intraocular lesions to disease involving the adnexae, peripheral nerves and brain. In summary, Gaucher can affect most parts of the eye. Rarely is it sight-threatening; some but not all manifestations are amenable to treatment, including with enzyme replacement and substrate reduction therapy. Retinal involvement is rare but patients with ocular manifestations should be monitored and treated early to reduce the risk of progression and further complications. As Gaucher disease is also associated with Parkinsons disease and may also confer an increased risk of malignancy (particularly haematological forms and melanoma), any ocular abnormalities should be fully investigated to exclude these potential underlying conditions.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict), Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,664
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0030,001
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,065
Tête enseignante GPT0,381
Écart entre enseignants0,316 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations33
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

Explorer davantage

Même revueBritish Journal of OphthalmologyMême sujetLysosomal Storage Disorders ResearchTravaux en français237 207