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Enregistrement W2912017671 · doi:10.12816/ejhm.2019.26681

Rapid onset obesity with hypothalamic dysfunction, hypoventilation and autonomic dysregulation in children: a case series from Saudi Arabia

2019· article· en· W2912017671 sur OpenAlexaff
Gawahir Mukhtar, Wadha Alotaibi, Khalid Al-Mobaireek, Safa Eltahir, Suhail Al‐Saleh

Notice bibliographique

RevueThe Egyptian Journal of Hospital Medicine · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueNeuroscience of respiration and sleep
Établissements canadiensSickKids FoundationHospital for Sick ChildrenUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineHypoventilationPediatricsCongenital central hypoventilation syndromeDiseaseObstructive sleep apneaInternal medicineRespiratory system

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: rapid onset of obesity with hypothalamic dysfunction, hypoventilation and autonomic dysregulation (ROHHAD), which was previously known as late-onset central hypoventilation with hypothalamic dysfunction, is a rare and complex syndrome that has been described in several case reports and series worldwide. Patients with ROHHAD are usually reported to be healthy prior to a characteristic rapid weight gain associated with autonomic and hypothalamic dysfunction and fatal central hypoventilation in the absence of mutations in the paired-like homeobox 2B (PHOX2B) gene. Case study: despite increased advancing knowledge of the disease course, the variable onset often results in delaying or missed diagnosis of ROHHAD syndrome which resulted in fatal cardiopulmonary arrest, central hypoventilation or impaired neurocognitive function. Here, we reported the first case series of ROHAAD syndrome from Saudi Arabia comprising four patients with different clinical manifestations. In this article we reported 4 cases of ROHHAD as a first serial cases from Arab area according to our Knowledge, with variable manifestations, but all sharing the rapid onset of obesity and hypoventilation, but case 1 her main striking feature was altered pain sensation and thirsty as autonomic dysregulation, while the second patient was twin 2 had pseudotumor cerebri and behavioral changes and her second twin was healthy, the third case also had behavioral changes and case 4 had obstructive sleep apnea. Conclusion: due to the overlap in symptoms and signs between ROHHAD and other well-characterized disease entities, multidisciplinary care with input from a center with expertise in ROHHAD was crucial to the successful management of patients with suspected ROHHAD syndrome. Furthermore, mortality associated with the high incidence of cardiopulmonary arrest may be prevented by early ventilatory support.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,115
Score d'incertitude au seuil0,368

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,001
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,009
Tête enseignante GPT0,209
Écart entre enseignants0,200 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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