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Enregistrement W2912322635 · doi:10.1136/jmedgenet-2018-105800

Diagnosis of ‘possible’ mitochondrial disease: an existential crisis

2019· review· en· W2912322635 sur OpenAlexaff
Sumit Parikh, Amel Karaa, Amy Goldstein, Enrico Bertini, Patrick F. Chinnery, John Christodoulou, Bruce H. Cohen, Ryan L. Davis, Marni J. Falk, Carl Fratter, Rita Horváth, Mary Kay Koenig, M. Mancuso, Shana E. McCormack, Elizabeth M. McCormick, Robert McFarland, Victoria Nesbitt, Manuel Schiff, Hannah E. Steele, Silvia Stockler, Carolyn M. Sue, Mark A. Tarnopolsky, David R. Thorburn, Jerry Vockley, Shamima Rahman

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2019
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensMcMaster UniversityUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesMedical Research CouncilWellcome Trust
Mots-clésMitochondrial diseasePhenocopyDiseaseMitochondrial DNAGenetic testingClinical phenotypeGenetic counselingBiologyGeneticsHarmMedicineBioinformaticsPhenotypePathologyPsychologyGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Primary genetic mitochondrial diseases are often difficult to diagnose, and the term ‘possible’ mitochondrial disease is used frequently by clinicians when such a diagnosis is suspected. There are now many known phenocopies of mitochondrial disease. Advances in genomic testing have shown that some patients with a clinical phenotype and biochemical abnormalities suggesting mitochondrial disease may have other genetic disorders. In instances when a genetic diagnosis cannot be confirmed, a diagnosis of ‘possible’ mitochondrial disease may result in harm to patients and their families, creating anxiety, delaying appropriate diagnosis and leading to inappropriate management or care. A categorisation of ‘diagnosis uncertain’ , together with a specific description of the metabolic or genetic abnormalities identified, is preferred when a mitochondrial disease cannot be genetically confirmed.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,873
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,001
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,056
Tête enseignante GPT0,368
Écart entre enseignants0,312 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreSynthèse

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations63
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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