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Enregistrement W2912981037

412 COMPLETE ATYPICAL DIGEORGE SYNDROME TREATED BY THYMIC TRANSPLANTATION.

2007· article· en· W2912981037 sur OpenAlexaff
PatriciaE. Gibson, Stuart E. Turvey

Notice bibliographique

RevueJournal of Investigative Medicine · 2007
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCongenital heart defects research
Établissements canadiensUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésDiGeorge syndromeMedicineImmunodeficiencyTransplantationRashImmunologyErythrodermaPathologyInternal medicineImmune system
DOInon disponible

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background The 22q11 deletion syndrome is a relatively common genetic defect, with an estimated incidence of 1:3,000. Typically, this genetic defect is detected in screening children symptomatic with cardiac or velofacial abnormalities. Case Description We present a patient with normal cardiac and facial anatomy, presenting at 10 weeks of age with complete atypical DiGeorge syndrome. This diagnosis was made based on the presence of hypocalcemic seizures, the absence of naive T cells, 22q11 hemizygosity, and absent parathyroid function. The use of the term “complete” in “atypical complete DiGeorge syndrome” refers to the athymia indicated by the absence of naive T cells. Naive T cells are recent thymic emigrants that express the surface proteins CD45RA and CD62L. The patient had the atypical complete DiGeorge syndrome because he presented with chronic diffuse erythroderma associated with circulating oligoclonal T cells. Following aggressive antiviral and immunosuppressive therapy, the patient received a thymic stromal transplant. The post-transplant course was complicated by overwhelming CMV infection, subsequent multiorgan failure, and death. Implications for Practice This case emphasizes the diversity of the 22q11 phenotype and the potential severity of noncardiac and nonvelofacial abnormalities. Pediatricians must be aware that some children with classic findings of DiGeorge syndrome may also develop rash, lymphadenopathy, and expansion of oligoclonal T cells. These patients present a diagnostic challenge because they can be confused with patients with the less severe partial form of DiGeorge syndrome because of the presence of circulating T cells. The accurate diagnosis of athymia is critical to ensure optimal therapy for children with atypical complete DiGeorge syndrome.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,232
Score d'incertitude au seuil0,418

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,033
Tête enseignante GPT0,304
Écart entre enseignants0,271 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2007
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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