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Enregistrement W2920965523 · doi:10.1177/0883073819833543

Unusual Presentation of PMM2-Congenital Disorder of Glycosylation With Isolated Strokelike Episodes in a Young Girl

2019· article· en· W2920965523 sur OpenAlexaff
Rajni Farmania, Puneet Jain, Suvasini Sharma, Satinder Aneja

Notice bibliographique

RevueJournal of Child Neurology · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueLysosomal Storage Disorders Research
Établissements canadiensHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHypotoniaMedicinePediatricsAtaxiaGirlPresentation (obstetrics)Facial dysmorphismIntellectual disabilityPathologyPhenotypeSurgeryGeneticsBiologyPsychiatry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Congenital disorders of glycosylation (CDG) are multisystemic inherited metabolic disorders with marked phenotypic variability. The most frequent described type is PMM2-CDG (earlier known as CDG Type Ia) which presents either with pure neurologic features or with combined neurologic and systemic features. The classical presentation is characterized by varied combinations of developmental delay, hypotonia, ataxia, dysmorphism, inverted nipples, and abnormal fat distribution. Strokelike episodes and seizures are known acute complications that usually occur on a background of developmental delay, ataxia, or dysmorphism. We report here a developmentally normal young girl who presented with isolated strokelike episodes and was diagnosed to have CDG Type Ia. This condition should be kept in the differentials of unexplained strokelike episodes in children. The diagnosis has important therapeutic and prognostic implications.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,008
Score d'incertitude au seuil0,349

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,263
Écart entre enseignants0,256 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations8
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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