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Enregistrement W2951968424 · doi:10.1002/acn3.582

Whole‐exome sequencing in 20,197 persons for rare variants in Alzheimer's disease

2018· article· en· W2951968424 sur OpenAlexfundno aff
Neha Raghavan, Adam M. Brickman, Howard Andrews, Jennifer J. Manly, Nicole Schupf, Rafael Lantigua, Charles J. Wolock, Sitharthan Kamalakaran, Slavé Petrovski, Giuseppe Tosto, Badri N. Vardarajan, David B. Goldstein, Richard Mayeux

Notice bibliographique

RevueAnnals of Clinical and Translational Neurology · 2018
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesU.S. National Library of MedicineNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Center for Advancing Translational SciencesNational Human Genome Research InstituteNational Institute of Mental HealthNational Heart, Lung, and Blood InstituteNational Institute on AgingNational Institutes of HealthNational Association for Colitis and Crohn's DiseaseUniversity of TorontoCase Western Reserve UniversityNational Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Alzheimer's Coordinating CenterBaylor College of MedicineUniversity of MiamiMuscular Dystrophy AssociationUniversity of PennsylvaniaEllison Medical FoundationAmerican Academy of Child and Adolescent PsychiatryVanderbilt UniversityBiogenEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentBroad Institute
Mots-clésExome sequencingLoss functionDiseaseMedicineExomeAlzheimer's diseaseGeneticsGeneBioinformaticsBiologyInternal medicineMutationPhenotype

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Objective The genetic bases of Alzheimer's disease remain uncertain. An international effort to fully articulate genetic risks and protective factors is underway with the hope of identifying potential therapeutic targets and preventive strategies. The goal here was to identify and characterize the frequency and impact of rare and ultra‐rare variants in Alzheimer's disease, using whole‐exome sequencing in 20,197 individuals. Methods We used a gene‐based collapsing analysis of loss‐of‐function ultra‐rare variants in a case–control study design with data from the Washington Heights‐Inwood Columbia Aging Project, the Alzheimer's Disease Sequencing Project and unrelated individuals from the Institute of Genomic Medicine at Columbia University. Results We identified 19 cases carrying extremely rare SORL 1 loss‐of‐function variants among a collection of 6,965 cases and a single loss‐of‐function variant among 13,252 controls ( P = 2.17 × 10 −8 ; OR : 36.2 [95% CI : 5.8–1493.0]). Age‐at‐onset was 7 years earlier for patients with SORL 1 qualifying variant compared with noncarriers. No other gene attained a study‐wide level of statistical significance, but multiple top‐ranked genes, including GRID 2 IP , WDR 76 and GRN , were among candidates for follow‐up studies. Interpretation This study implicates ultra‐rare, loss‐of‐function variants in SORL 1 as a significant genetic risk factor for Alzheimer's disease and provides a comprehensive dataset comparing the burden of rare variation in nearly all human genes in Alzheimer's disease cases and controls. This is the first investigation to establish a genome‐wide statistically significant association between multiple extremely rare loss‐of‐function variants in SORL 1 and Alzheimer's disease in a large whole‐exome study of unrelated cases and controls.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,009
Score d'incertitude au seuil0,345

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,117
Tête enseignante GPT0,388
Écart entre enseignants0,271 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations165
Publié2018
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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