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Enregistrement W2966019081 · doi:10.1038/s41598-019-46415-1

Genetic variation across RNA metabolism and cell death gene networks is implicated in the semantic variant of primary progressive aphasia

2019· article· en· W2966019081 sur OpenAlexaff
Luke W. Bonham, Natasha Z. R. Steele, Celeste M. Karch, Iris Broce, Ethan G. Geier, Natalie Wen, Parastoo Momeni, John Hardy, Zachary Miller, Maria Luisa Gorno‐Tempini, Christopher P. Hess, Patrick A. Lewis, Bruce L. Miller, William W. Seeley, Claudia Manzoni, Rahul S. Desikan, Sergio E. Baranzini, Raffaele Ferrari, Jennifer S. Yokoyama, D. G. Hernandez, M. A. Nalls, Jonathan D. Rohrer, Adaikalavan Ramasamy, John B. Kwok, Carol Dobson‐Stone, Peter R. Schofield, Glenda M. Halliday, John R. Hodges, Olivier Piguet, Lauren Bartley, Emma E. Thompson, Eric Haan, Isabel Hernández, Agustı́n Ruiz, Merçé Boada, B. Borroni, Alessandro Padovani, Carlos Cruchaga, Nigel J. Cairns, Luisa Benussi, Giuliano Binetti, Roberta Ghidoni, Gianluigi Forloni, Diego Albani, Daniela Galimberti, Chiara Fenoglio, María Serpente, Elio Scarpini, Jordi Clarimón, Alberto Lleó, Rafael Blesa, Maria Landqvist Waldö, Karin Nilsson, Christer Nilsson, Ian R. Mackenzie, Ging‐Yuek Robin Hsiung, David Mann, Jordan Grafman, Christopher M. Morris, Johannes Attems, Timothy D. Griffiths, Ian G. McKeith, Alexandria Thomas, Pietro Pietrini, Edward D. Huey, Eric M. Wassermann, Atik Baborie, Evelyn Jaros, Michael Tierney, Pau Pástor, Cristina Razquín, Sara Ortega‐Cubero, Elena Alonso, Robert Perneczky, Janine Diehl‐Schmid, Panagiotis Alexopoulos, Alexander Kurz, Innocenzo Rainero, Elisa Rubino, Lorenzo Pinessi, E. Rogaeva, Peter St George‐Hyslop, Giacomina Rossi, Fabrizio Tagliavini, Giorgio Giaccone, James B. Rowe, Johannes C. M. Schlachetzki, James Uphill, J. Collinge, Simon Mead, Adrian Danek, Vivianna M. Van Deerlin, Murray Grossman, John Q. Trojanowski, Julie van der Zee, Marc Cruts, Christine Van Broeckhoven, Stefano F. Cappa, Isabelle Leber, Didier Hannequin, Véronique Golfier, Martine Vercelletto, Alexis Brice, Benedetta Nacmias, Sandro Sorbi, Silvia Bagnoli, Irene Piaceri, Jørgen E. Nielsen, L. E. Hjermind, Markus J. Riemenschneider, Manuel Mayhaus, Bernd Ibach, Gilles Gasparoni, Sabrina Pichler, Wei Gu, Martin N. Rossor, Nick C. Fox, Jason D. Warren, Maria Grazia Spillantini, Huw R. Morris, Patrizia Rizzu, Peter Heutink, Julie S. Snowden, Sara Rollinson, Anna Richardson, Alexander Gerhard, Amalia C. Bruni, Raffaele Maletta, Francesca Frangipane, Chiara Cupidi, Livia Bernardi, Maria Anfossi, Maura Gallo, Maria Elena Conidi, Nicoletta Smirne, Rosa Rademakers, Matthew B. Baker, Dennis W. Dickson, Caroline Graff, Ronald C. Petersen, David S. Knopman, Keith A. Josephs, Bradley F. Boeve, J. E. Parisi, Anna M. Karydas, Howie Rosen, John C. van Swieten, Elise G.P. Dopper, Harro Seelaar, Yolande A.L. Pijnenburg, Philip Scheltens, Giancarlo Logroscino, Rosa Capozzo, Valeria Novelli, Annibale Alessandro Puca, M. Franceschi, A. Postiglione, Graziella Milan, Paolo Sorrentino, Mark Kristiansen, H-H Chiang, Florence Pasquier, Adeline Rollin, Vincent Deramecourt, Thibaud Lebouvier, Dimitrios Kapogiannis, Luigi Ferrucci, Stuart Pickering‐Brown, A. B. Singleton

Notice bibliographique

RevueScientific Reports · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueS100 Proteins and Annexins
Établissements canadiensOccupational Cancer Research CentreUniversity of TorontoUniversity of AlbertaUniversity of British Columbia
Organismes subventionnairesNational Institute on AgingRadiological Society of North AmericaMedical Research CouncilParkinson's UKNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institute for Health and Care ResearchNational Institute on Drug AbuseNational Institute on Deafness and Other Communication DisordersAmerican Society of NeuroradiologyWellcome TrustAlzheimer's SocietyLarry L. Hillblom Foundation
Mots-clésFrontotemporal lobar degenerationPrimary progressive aphasiaNeurodegenerationFrontotemporal dementiaBiologyGeneGeneticsMedicineBioinformaticsComputational biologyDiseasePathologyDementia

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The semantic variant of primary progressive aphasia (svPPA) is a clinical syndrome characterized by neurodegeneration and progressive loss of semantic knowledge. Unlike many other forms of frontotemporal lobar degeneration (FTLD), svPPA has a highly consistent underlying pathology composed of TDP-43 (a regulator of RNA and DNA transcription metabolism). Previous genetic studies of svPPA are limited by small sample sizes and a paucity of common risk variants. Despite this, svPPA's relatively homogenous clinicopathologic phenotype makes it an ideal investigative model to examine genetic processes that may drive neurodegenerative disease. In this study, we used GWAS metadata, tissue samples from pathologically confirmed frontotemporal lobar degeneration, and in silico techniques to identify and characterize protein interaction networks associated with svPPA risk. We identified 64 svPPA risk genes that interact at the protein level. The protein pathways represented in this svPPA gene network are critical regulators of RNA metabolism and cell death, such as SMAD proteins and NOTCH1. Many of the genes in this network are involved in TDP-43 metabolism. Contrary to the conventional notion that svPPA is a clinical syndrome with few genetic risk factors, our analyses show that svPPA risk is complex and polygenic in nature. Risk for svPPA is likely driven by multiple common variants in genes interacting with TDP-43, along with cell death,x` working in combination to promote neurodegeneration.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,006

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0020,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,236
Écart entre enseignants0,229 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations16
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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