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Enregistrement W2972310174 · doi:10.1016/j.ymthe.2019.09.010

Non-viral Gene Therapy for Stargardt Disease with ECO/pRHO-ABCA4 Self-Assembled Nanoparticles

2019· article· en· W2972310174 sur OpenAlexfundno aff
Da Sun, Rebecca M. Schur, Avery E. Sears, Songqi Gao, Amita Vaidya, Wenyu Sun, Akiko Maeda, Timothy S. Kern, Krzysztof Palczewski, Zheng‐Rong Lu

Notice bibliographique

RevueMolecular Therapy · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueRetinal Development and Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesNational Eye InstituteHarrington Discovery Institute, University HospitalsAlcon Research InstituteNational Institute of General Medical SciencesCanadian Institute for Advanced ResearchFoundation Fighting BlindnessU.S. Department of Veterans Affairs
Mots-clésABCA4Genetic enhancementStargardt diseaseVirologyBiologyGeneGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Stargardt disease (STGD) is an autosomal recessive retinal disorder caused by a monogenic ABCA4 mutation. Currently, there is no effective therapy to cure Stargardt disease. The replacement of mutated ABCA4 with a functional gene remains an attractive strategy. In this study, we have developed a non-viral gene therapy using nanoparticles self-assembled by a multifunctional pH-sensitive amino lipid ECO and a therapeutic ABCA4 plasmid. The nanoparticles mediated efficient intracellular gene transduction in wild-type (WT) and Abca4 −/− mice. Specific ABCA4 expression in the outer segment of photoreceptors was achieved by incorporating a rhodopsin promoter into the plasmids. The ECO/ pRHO-ABCA4 nanoparticles induced substantial and specific ABCA4 expression for at least 8 months, 35% reduction in A2E accumulation on average, and a delayed Stargardt disease progression for at least 6 months in Abca4 −/− mice. ECO/plasmid nanoparticles constitute a promising non-viral gene therapy platform for Stargardt disease and other visual dystrophies.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,001
Score d'incertitude au seuil0,002

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,004
Tête enseignante GPT0,217
Écart entre enseignants0,212 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations51
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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