Cronkhite-Canada Syndrome: Complete Endoscopic Resolution of Polyposis With Immunosuppression
Notice bibliographique
Résumé
Introduction: This is a case of a patient presenting with diarrhea, nausea, and abdominal pain who underwent endoscopies and was found to have numerous polyps. The diagnosis and treatment of polyposis syndromes is essential for good outcomes. Case Presentation: A 73 year old male initially presented in 2009 with nausea, watery diarrhea and 15 lb weight loss in one month duration. He was found to have moderate alopecia with hyperpigmentation of scalp, thinning of eyebrows and onychomycosis of toenails. Colonoscopy revealed a 5 cm irregular, hemorrhagic mass and 3 sessile polyps in the sigmoid colon. An EGD showed numerous polypoid lesions in the gastric body and antrum with thickened gastric folds. Biopsy from the colonic mass and gastric polyps revealed cystic glandular dilatation, lamina propria edema and chronic inflammation consistent with Cronkhite Canada Syndrome(CCS). Nutritional supplementation with zinc and multivitamin as well as high caloric diet were initiated. Symptoms of diarrhea and alopecia improved after 10 weeks. A few months later patient was diagnosed with un-differentiated autoimmune disease with lupus like features and treated with hydroxychloroquine 200 mg twice a day and prednisone 15 mg daily. Repeat EGDs and colonoscopies over the next 2 years revealed a slight reduction in the number of polyps. Follow up endoscopies in 2013 revealed complete resolution of gastric and colonic polyposis with near normal appearance of the mucosa. Patient continues to remain symptom free on follow up. Discussion: CCS is a rare and non-familial syndrome characterized by presence of diffuse GI polyposis, diarrhea, dystrophic nails, alopecia, cutaneous hyperpigmentation and weight loss. Approximately 400 cases have been reported in the literature thus far. Case reports have shown symptomatic relief with decrease in GI polyposis with various therapies such as nutritional supplements, corticosteroids, H2 blockers and antibiotics. Our case describes, previously undocumented, complete endoscopic resolution of GI polyposis and gastrointestinal symptom control with prednisone and hydoxychloroquine over treatment duration of 4 years. This correlates well with the proposed autoimmune etiology of the disease process and immune-suppressive mechanism of action of these medications. The polyps are typically benign histologically although cases of colonic and gastric malignancies have been reported. Colon cancer screening is complicated in these patients by the presence of multiple polyps and increased risk of bleeding. Therefore complete resolution of polyposis is beneficial in detecting colonic malignancies that could otherwise be missed. This highlights the need for further reseach regarding role of immunosuppressive medications in managing CCS.
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Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,000 | 0,001 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,001 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,000 | 0,000 |
| Bibliométrie | 0,001 | 0,001 |
| Études des sciences et des technologies | 0,001 | 0,001 |
| Communication savante | 0,001 | 0,001 |
| Science ouverte | 0,001 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,001 | 0,001 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,002 | 0,000 |
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machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».