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Enregistrement W2985482928

Oculopharyngeal muscular dystrophy

2004· article· en· W2985482928 sur OpenAlexaboutno aff
J. Andoni Urtizberea

Notice bibliographique

Revuenon disponible
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMuscle Physiology and Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésOculopharyngeal muscular dystrophyMedicinePtosisDysphagiaMyopathyPharyngeal musclesMuscular dystrophyPopulationFacioscapulohumeral muscular dystrophyPathologyPediatricsAnatomySurgeryInternal medicine
DOInon disponible

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Keywords Disease name and synonyms Definition/Diagnosis criteria Excluded diseases Prevalence Clinical description Management including treatment Etiology / Heredity Diagnostic methods Genetic counseling Antenatal diagnosis Unresolved questions References Abstract Oculopharyngeal muscular dystrophy (OPMD) is an autosomal dominant form of late-onset slowly progressive myopathy characterized by eyelid ptosis, dysphagia and, sometimes by other cranial and limb-muscle involvement. Most early cases were reported in the French Canadian population but the disease was subsequently found to be ubiquitous. From a clinical perspective, this disorder presents in the fourth to the sixth decade with progressive often asymmetrical ptosis resulting in a compensating contraction of the frontalis muscle and therefore a suggestive posture with retroflexion of the neck. Dysphagia is also an early symptom and can lead to nasal regurgitation and severe episodes of aspiration if overlooked. Limb-girdle muscle weakness, especially in the pelvic girdle, is often noted but varies widely among individuals without any correlation with the severity of ptosis or dysphagia. Creatine kinase (CK) levels are slightly elevated and electromyogram (EMG) studies suggest a mild myopathic process. The best clue to the diagnosis, after the clinical distribution of muscle weakness, is the presence of intranuclear inclusions in the muscle fibers. Rimmed vacuoles are often seen but are less specific. Genetic studies are now available and can establish the molecular signature of the disease. A short GCG- triplet repeat expansion in the gene encoding the PABPN1 protein (on chromosome 14q) is pathognomonic of OPMD. However, the disease pathogenesis remains unclear. Supportive treatment is available and consists of eyelid surgery and myotomy of the cricopharyngeal muscle in carefully selected cases.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Autre · Signal consensuel: Autre
Score de désaccord entre enseignants0,028
Score d'incertitude au seuil0,093

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0040,004
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0280,010

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,004
Tête enseignante GPT0,217
Écart entre enseignants0,213 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreAutre

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2004
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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