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Enregistrement W2989421973 · doi:10.1200/jco.19.01907

Cancer Risks Associated With Germline<i>PALB2</i>Pathogenic Variants: An International Study of 524 Families

2019· article· en· W2989421973 sur OpenAlexafffund
Xin Yang, Goska Leslie, Alicja Doroszuk, Sandra Schneider, Jamie Allen, Brennan Decker, Alison M. Dunning, James Redman, James A. Scarth, Inga Plaskocinska, Craig Luccarini, Mitul Shah, Karen A. Pooley, Leila Dorling, Andrew Lee, Muriel A. Adank, Julian Adlard, Kristiina Aittomäki, Irene L. Andrulis, Peter Ang, Julian Barwell, Jonine L. Bernstein, Kristie Bobolis, Åke Borg, Carl Blomqvist, Kathleen Claes, Patrick Concannon, Adeline Cuggia, Julie O. Culver, Francesca Damiola, Antoine De Pauw, Orland Dı́ez, Jill S. Dolinsky, Susan M. Domchek, Christoph Engel, D. Gareth Evans, Florentia Fostira, Judy E. Garber, Lisa Golmard, Ellen L. Goode, Stephen B. Gruber, Eric Hahnen, Christopher R. Hake, Tuomas Heikkinen, Judith Hurley, Ramūnas Janavičius, Zdeněk Kleibl, Petra Kleiblová, Irene Konstantopoulou, Anders Kvist, Holly LaDuca, Ann S. G. Lee, Fabienne Lesueur, Eamonn R. Maher, Siranoush Manoukian, Rachel McFarland, Wendy McKinnon, Alfons Meindl, Kelly Metcalfe, Nur Aishah Mohd Taib, Jukka S. Moilanen, Katherine L. Nathanson, Susan L. Neuhausen, Pei Sze Ng, Tú Nguyen‐Dumont, Sarah M. Nielsen, Florian Obermair, Kenneth Offit, Olufunmilayo I. Olopade, Laura Ottini, Judith Penkert, Katri Pylkäs, Paolo Radice, Susan J. Ramus, Vilius Rudaitis, Lucy Side, Rachel Silva‐Smith, Valentina Silvestri, Anne‐Bine Skytte, Thomas Slavin, Jana Soukupová, Carlo Tondini, Alison H. Trainer, Gary Unzeitig, Lydia Usha, Thomas van Overeem Hansen, James Whitworth, Marie Wood, Cheng Har Yip, Sook‐Yee Yoon, Amal Yussuf, George Zogopoulos, David E. Goldgar, John L. Hopper, Georgia Chenevix‐Trench, Paul D.P. Pharoah, Sophia George, Judith Balmañà, Claude Houdayer, Paul A. James, Zaki El-Haffaf, Hans Ehrencrona, Markéta Janatová, Paolo Peterlongo, Heli Nevanlinna, Rita K. Schmutzler, Soo‐Hwang Teo, Mark E. Robson, Tuya Pal, Fergus J. Couch, Jeffrey N. Weitzel, Aaron Elliott, Melissa C. Southey, Robert Winqvist, Douglas F. Easton, William D. Foulkes, Antonis C. Antoniou, Marc Tischkowitz

Notice bibliographique

RevueJournal of Clinical Oncology · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueBRCA gene mutations in cancer
Établissements canadiensMcGill UniversityCentre Hospitalier de l’Université de MontréalUniversity of TorontoMcGill University Health CentreLunenfeld-Tanenbaum Research InstituteMount Sinai Hospital
Organismes subventionnairesCongressionally Directed Medical Research ProgramsNational Institute of Environmental Health SciencesCanadian Institutes of Health ResearchVšeobecná Fakultní Nemocnice v PrazeUppsala UniversitetMedical Research Councillékařská fakulta Univerzity KarlovyManchester Biomedical Research CentreNational Institutes of HealthDirection Générale de l’offre de SoinsNational Institute for Health and Care ResearchVlaamse regeringSahlgrenska UniversitetssjukhusetLietuvos Mokslo TarybaNational Health and Medical Research CouncilOulun YliopistoUniversiti MalayaNational Cancer InstituteMinisterstvo Zdravotnictví Ceské RepublikyKuopion Yliopistollinen SairaalaNational Medical Research CouncilNIH Office of the DirectorUniversity of TorontoMinistero dell’Istruzione, dell’Università e della RicercaLunds UniversitetMinistero della SaluteCancer AustraliaNational Breast Cancer FoundationNational Institute on Minority Health and Health DisparitiesEuropean CommissionAkademiska SjukhusetAcademy of FinlandUniverzita Karlova v PrazeBreast Cancer Research FoundationGovernment of CanadaUniversity of CambridgeFondation du cancer du sein du QuébecWellcome TrustCancer Research UKMyriad GeneticsDipartimenti di EccellenzaInstitut National Du CancerYayasan Sime DarbySusan G. KomenAssociazione Italiana per la Ricerca sul CancroGenome CanadaItä-Suomen YliopistoUniversity of Miami
Mots-clésPALB2MedicineGermlineCancerGermline mutationGeneticsOncologyInternal medicineMutationGeneBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

PURPOSE To estimate age-specific relative and absolute cancer risks of breast cancer and to estimate risks of ovarian, pancreatic, male breast, prostate, and colorectal cancers associated with germline PALB2 pathogenic variants (PVs) because these risks have not been extensively characterized. METHODS We analyzed data from 524 families with PALB2 PVs from 21 countries. Complex segregation analysis was used to estimate relative risks (RRs; relative to country-specific population incidences) and absolute risks of cancers. The models allowed for residual familial aggregation of breast and ovarian cancer and were adjusted for the family-specific ascertainment schemes. RESULTS We found associations between PALB2 PVs and risk of female breast cancer (RR, 7.18; 95% CI, 5.82 to 8.85; P = 6.5 × 10−76), ovarian cancer (RR, 2.91; 95% CI, 1.40 to 6.04; P = 4.1 × 10−3), pancreatic cancer (RR, 2.37; 95% CI, 1.24 to 4.50; P = 8.7 × 10−3), and male breast cancer (RR, 7.34; 95% CI, 1.28 to 42.18; P = 2.6 × 10−2). There was no evidence for increased risks of prostate or colorectal cancer. The breast cancer RRs declined with age ( P for trend = 2.0 × 10−3). After adjusting for family ascertainment, breast cancer risk estimates on the basis of multiple case families were similar to the estimates from families ascertained through population-based studies ( P for difference = .41). On the basis of the combined data, the estimated risks to age 80 years were 53% (95% CI, 44% to 63%) for female breast cancer, 5% (95% CI, 2% to 10%) for ovarian cancer, 2%-3% (95% CI females, 1% to 4%; 95% CI males, 2% to 5%) for pancreatic cancer, and 1% (95% CI, 0.2% to 5%) for male breast cancer. CONCLUSION These results confirm PALB2 as a major breast cancer susceptibility gene and establish substantial associations between germline PALB2 PVs and ovarian, pancreatic, and male breast cancers. These findings will facilitate incorporation of PALB2 into risk prediction models and optimize the clinical cancer risk management of PALB2 PV carriers.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,009
Score d'incertitude au seuil0,018

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0020,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,088
Tête enseignante GPT0,463
Écart entre enseignants0,374 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations418
Publié2019
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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