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Enregistrement W2994386773 · doi:10.1038/s41467-019-13380-2

Predictive impact of rare genomic copy number variations in siblings of individuals with autism spectrum disorders

2019· article· en· W2994386773 sur OpenAlexafffund
Lia D’Abate, Susan Walker, Ryan K. C. Yuen, Kristiina Tammimies, Janet A. Buchanan, Robbie Davies, Bhooma Thiruvahindrapuram, John Wei, Jessica Brian, Susan E. Bryson, Karen R. Dobkins, Jennifer Howe, Rebecca Landa, Jonathan Leef, Daniel S. Messinger, Sally Ozonoff, Isabel M. Smith, Wendy L. Stone, Zachary Warren, Gregory S. Young, Lonnie Zwaigenbaum, Stephen W. Scherer

Notice bibliographique

RevueNature Communications · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensUniversity of AlbertaHolland Bloorview Kids Rehabilitation HospitalIzaak Walton Killam Health CentreSickKids FoundationUniversity of TorontoDalhousie UniversityHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentCanadian Institutes of Health ResearchKids Brain Health NetworkNational Institute of Mental HealthHospital for Sick ChildrenUniversity of AlbertaNational Institutes of HealthOntario GenomicsGenome CanadaSick Kids FoundationSimons Foundation Autism Research InitiativeGovernment of OntarioWomen and Children's Health Research InstituteUniversity of TorontoAutism SpeaksChildren's Health Research InstituteCanadian Institute for Advanced ResearchNational Alliance for Research on Schizophrenia and DepressionGlaxoSmithKlineSimons Foundation
Mots-clésCopy-number variationAutism spectrum disorderAutismSiblingTypically developingPredictive valueMedicineMicroarrayGeneticsBiologyPsychologyPsychiatryGeneDevelopmental psychologyGenomeInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Identification of genetic biomarkers associated with autism spectrum disorders (ASDs) could improve recurrence prediction for families with a child with ASD. Here, we describe clinical microarray findings for 253 longitudinally phenotyped ASD families from the Baby Siblings Research Consortium (BSRC), encompassing 288 infant siblings. By age 3, 103 siblings (35.8%) were diagnosed with ASD and 54 (18.8%) were developing atypically. Thirteen siblings have copy number variants (CNVs) involving ASD-relevant genes: 6 with ASD, 5 atypically developing, and 2 typically developing. Within these families, an ASD-related CNV in a sibling has a positive predictive value (PPV) for ASD or atypical development of 0.83; the Simons Simplex Collection of ASD families shows similar PPVs. Polygenic risk analyses suggest that common genetic variants may also contribute to ASD. CNV findings would have been pre-symptomatically predictive of ASD or atypical development in 11 (7%) of the 157 BSRC siblings who were eventually diagnosed clinically.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,017
Score d'incertitude au seuil0,386

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,004
Tête enseignante GPT0,252
Écart entre enseignants0,248 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations41
Publié2019
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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