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Enregistrement W2994682237 · doi:10.1002/jbm4.10335

Genetic Burden Contributing to Extremely Low or High Bone Mineral Density in a Senior Male Population From the Osteoporotic Fractures in Men Study (MrOS)

2019· article· en· W2994682237 sur OpenAlexaff
Shan Chen, Mahim Jain, Shalini N. Jhangiani, Zeynep Coban‐Akdemir, Philippe M. Campeau, Robert F. Klein, Carrie M. Nielson, Hongzheng Dai, Donna M. Muzny, Eric Boerwinkle, Richard A. Gibbs, Eric Orwoll, James R. Lupski, Jennifer E. Posey, Brendan Lee

Notice bibliographique

RevueJBMR Plus · 2019
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueConnective tissue disorders research
Établissements canadiensUniversité de Montréal
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Center for Advancing Translational SciencesNational Institute of Arthritis and Musculoskeletal and Skin DiseasesNational Human Genome Research InstituteNational Heart, Lung, and Blood InstituteIntellectual and Developmental Disabilities Research CenterNational Institute on AgingNational Institutes of HealthJohns Hopkins University
Mots-clésOsteogenesis imperfectaBone mineralOsteoporosisMedicineExome sequencingInternal medicinePopulationBone densityCohortCandidate geneBioinformaticsGeneticsBiologyGenePathologyMutation

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

ABSTRACT Worldwide, one in five men aged over 50 years will experience osteoporosis or a clinical bone fracture, with a greater fracture‐related mortality rate than women. However, the genetic etiology of osteoporosis in men is still poorly understood. We aimed to identify the genetic variants and candidate genes associated with extremely low or high BMD for a better understanding of the biology underlying low bone density that may point to potential therapeutic targets for increasing bone mass. Subjects from the Osteoporotic Fractures in Men Study (MrOS) cohort were evaluated by age and BMI‐adjusted total hip BMD. Those with BMD values 3 SDs away from the mean were selected and the remaining individuals whose adjusted BMD ranked at the highest or lowest 100 were included. Men with the lowest adjusted BMD ( N = 98) and highest adjusted BMD ( N = 110) were chosen for exome sequencing. Controls ( N = 82) were men of Northern and Western European descent from the US Utah population of the 1000 Genomes Project. Fisher's exact test was performed to compare low‐ or high‐BMD subjects with controls for single‐gene associations. Additionally, sets of candidate genes causative of heritable disorders of connective tissue, including osteogenesis imperfecta (OI) and Ehlers‐Danlos syndrome (EDS), were grouped for multigene and mutation burden analyses. No single‐gene associations with rare variants were found for either the low BMD group (33 genes) or high BMD group (18 genes). In the group of OI genes, we detected a significant threefold increased accumulation of rare variants in low‐BMD subjects compared with controls ( p = 0.009). Additionally, genes associated with EDS had a twofold increased frequency in low‐BMD subjects compared with controls ( p = 0.03). These findings reveal a rare variant burden in OI and EDS disease genes at low BMD, which suggests a potential gene‐panel approach to screen for multivariant associations in larger cohorts. © 2019 The Authors. JBMR Plus published by Wiley Periodicals, Inc. on behalf of American Society for Bone and Mineral Research.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,108
Score d'incertitude au seuil0,990

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,010
Tête enseignante GPT0,289
Écart entre enseignants0,279 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2019
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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