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Enregistrement W3003184985 · doi:10.1186/s40478-020-0879-z

Analysis of neurodegenerative disease-causing genes in dementia with Lewy bodies

2020· article· en· W3003184985 sur OpenAlexafffund
Tatiana Orme, Dena G. Hernandez, Owen A. Ross, Célia Kun‐Rodrigues, Lee Darwent, Claire E. Shepherd, Laura Parkkinen, Olaf Ansorge, Lorraine N. Clark, Lawrence S. Honig, Karen Marder, Afina W. Lemstra, Ekaterina Rogaeva, Peter St George‐Hyslop, Elisabet Londos, Henrik Zetterberg, Kevin Morgan, Claire Troakes, Safa Al‐Sarraj, Tammaryn Lashley, Janice L. Holton, Yaroslau Compta, Vivianna M. Van Deerlin, John Q. Trojanowski, Geidy E. Serrano, Thomas G. Beach, Suzanne Lesage, Douglas Galasko, Eliezer Masliah, Isabel Santana, Pau Pástor, Pentti J. Tienari, Liisa Myllykangas, Minna Oinas, Tamás Révész, Andrew J. Lees, Bradley F. Boeve, Ronald C. Petersen, Tanis J. Ferman, Valentina Escott‐Price, Caroline Graff, Nigel J. Cairns, John C. Morris, Stuart Pickering‐Brown, David Mann, Glenda M. Halliday, David J. Stone, Dennis W. Dickson, John Hardy, Andrew Singleton, Rita Guerreiro, José Brás

Notice bibliographique

RevueActa Neuropathologica Communications · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueNeurological diseases and metabolism
Établissements canadiensUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNIHR Oxford Biomedical Research CentreNational Center for Advancing Translational SciencesMedical Research CouncilArizona Biomedical Research CommissionUniversity of California, San DiegoUniversity of New South WalesFolkhälsanin TutkimussäätiöUniversity College London Hospitals NHS Foundation TrustNational Institutes of HealthRosetrees TrustParkinson's UKNational Institute on AgingNational Institute for Health and Care ResearchAgence Nationale de la RechercheAlzheimer SocietyAlzheimer's SocietyNeuroscience Research AustraliaMichael J. Fox Foundation for Parkinson's ResearchArizona Department of Health ServicesUniversity of PennsylvaniaLittle Family FoundationHelsingin ja Uudenmaan SairaanhoitopiiriParkinson's Disease FoundationConsortium canadien en neurodégénérescence associée au vieillissementSamfundet FolkhälsanMayo ClinicU.S. Department of Health and Human Services
Mots-clésDementia with Lewy bodiesFrontotemporal dementiaDementiaExome sequencingMissense mutationDiseaseMedicineNeurologyGeneticsBiologyMutationGenePathologyPsychiatry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Dementia with Lewy bodies (DLB) is a clinically heterogeneous disorder with a substantial burden on healthcare. Despite this, the genetic basis of the disorder is not well defined and its boundaries with other neurodegenerative diseases are unclear. Here, we performed whole exome sequencing of a cohort of 1118 Caucasian DLB patients, and focused on genes causative of monogenic neurodegenerative diseases. We analyzed variants in 60 genes implicated in DLB, Alzheimer's disease, Parkinson's disease, frontotemporal dementia, and atypical parkinsonian or dementia disorders, in order to determine their frequency in DLB. We focused on variants that have previously been reported as pathogenic, and also describe variants reported as pathogenic which remain of unknown clinical significance, as well as variants associated with strong risk. Rare missense variants of unknown significance were found in APP, CHCHD2, DCTN1, GRN, MAPT, NOTCH3, SQSTM1, TBK1 and TIA1. Additionally, we identified a pathogenic GRN p.Arg493* mutation, potentially adding to the diversity of phenotypes associated with this mutation. The rarity of previously reported pathogenic mutations in this cohort suggests that the genetic overlap of other neurodegenerative diseases with DLB is not substantial. Since it is now clear that genetics plays a role in DLB, these data suggest that other genetic loci play a role in this disease.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,856
Score d'incertitude au seuil0,620

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,002
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,113
Tête enseignante GPT0,301
Écart entre enseignants0,187 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations42
Publié2020
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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