A234 CLINICAL, ENDOSCOPIC AND HISTOLOGICAL IMPROVEMENT IN COMMON VARIABLE IMMUNODEFICIENCY DISEASE ASSOCIATED ENTEROPATHY WITH VEDOLIZUMAB
Notice bibliographique
Résumé
Abstract Background Common variable immune deficiency (CVID) can be associated with autoimmune manifestations including enteric inflammation and diarrhea. Systemic immunosuppression used in patients with inflammatory bowel disease (IBD) may be associated with increased risk of infection in CVID. Aims We report a patient with CVID associated intestinal enteropathy who underwent clinical, endoscopic and histological improvement after treatment with vedolizumab (IgG1 monoclonal antibody to α4β7 integrin), as well as a concurrent systematic review (SR) of the literature. Methods Case report and systematic literature review. We searched EMBASE, Medline, Cochrane CENTRAL, clinialtrials.gov, and the International Clinical Trials Registry Platform without language restriction using key words to identify patients with CVID associated enteropathy treated with vedolizumab. Clinical, endoscopic and histological outcomes were extracted and safety data. Results A 32-year-old male presented with weight loss, anemia and hypoalbuminemia on a background of chronic diarrhea and recurrent sinus infections. Serology and genetic testing was not consistent with celiac disease. Pan-endoscopy showed complete villous atrophy in the duodenum and biopsies showed and intraepithelial lymphocytosis (IEL) in the duodenum and terminal ileum. CT abdomen showed pan-enteritis with extensive mesenteric lymphadenopathy which were reactive on lymph node excision, as well as bronchiectasis. Pneumococcal vaccination challenge to assess humoral response confirmed CVID. After suboptimal response with steroids and mercaptopurine, treatment was initiated with vedolizumab 300mg IV at weeks 0, 2, and 6, then 8 weekly. This led to normalization of stool frequency, weight gain as well as endoscopic and histological resolution within 6 months of treatment. The SR yielded 101 studies of which 3 case series were identified reporting a total of 7 patients with CVID. In 5 cases there was clinical improvement, 4 reported endoscopic improvement and 3 patients had histologic improvement. No safety concerns associated with vedolizumab were reported. Conclusions Vedolizumab, a selective leucocyte inhibitor to the gut, was able to induce either clinical, endoscopic or histological improvement in 8 published cases in the worldwide literature. Prospective studies are needed to determine whether this treatment could be included in the therapeutic armamentarium for this orphan indication. Funding Agencies None
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Comment cette classification a été obtenuedéplier
Prédiction machine sur la base complète
Imitation des enseignantsNi prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.
Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)
| Catégorie | Codex | Gemma |
|---|---|---|
| Métarecherche | 0,002 | 0,006 |
| Méta-épidémiologie (sens strict) | 0,000 | 0,000 |
| Méta-épidémiologie (sens large) | 0,001 | 0,002 |
| Bibliométrie | 0,002 | 0,002 |
| Études des sciences et des technologies | 0,000 | 0,000 |
| Communication savante | 0,001 | 0,000 |
| Science ouverte | 0,000 | 0,000 |
| Intégrité de la recherche | 0,001 | 0,000 |
| Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger) | 0,002 | 0,000 |
Scores machine (provisoires)
Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.
Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.
score_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découleClassification
machine, non validéePrédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.
Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».