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Enregistrement W3030349097 · doi:10.1097/md.0000000000019965

Identification of a novel mutation in pseudohypoparathyroidism type Ia in a Chinese family

2020· article· en· W3030349097 sur OpenAlexaff
Yuchen Tang, Fenping Zheng, Xihua Lin, Qianqian Pan, Lin Li, Hong Li

Notice bibliographique

RevueMedicine · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic Syndromes and Imprinting
Établissements canadiensArtificial Intelligence in Medicine (Canada)
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésGNAS complex locusPseudohypoparathyroidismMedicineEndocrinologyInternal medicineBrachydactylyParathyroid hormoneShort statureHypoparathyroidismGeneticsGeneBiologyCalcium

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: Pseudohypoparathyroidism (PHP) indicates a group of rare disorders characterized by end-organ resistance to various hormones, primarily parathyroid hormone (PTH). One of its most common type is PHP-Ia, which is caused by maternally inherited inactivating mutations in GNAS. In this report, we present a Chinese girl with typical features of PHP-Ia and a novel mutation of the GNAS gene. PATIENT CONCERNS: A 9-year-old Chinese girl presented with recurrent epileptic seizure. DIAGNOSIS: Biochemical and imaging findings were consistent with PHP-Ia, including typical Albright hereditary osteodystrophy phenotype (short stature, round face, brachydactyly, and mild mental retardation), PTH resistance (hypocalcemia, hyperphosphatemia, elevated serum PTH, and multiple intracranial calcification) and thyroid stimulating hormone resistance (elevated serum thyroid stimulating hormone). INTERVENTIONS: The patient was given 1α-hydroxylated vitamin D (calcitriol, 0.5 ug/d), calcium carbonate and vitamin D3 tablets (1.5 g/d, including 600 mg calcium and 125 IU vitamin D3). DNA analysis of the GNAS gene was performed for the whole family. OUTCOMES: Investigation of the GNAS gene revealed a novel mutation c.313delG (p.Glu105Lysfs*7) in the patient, as well as her mother. So the diagnosis of PHP-Ia was confirmed. CONCLUSION: The study further expands the spectrum of known GNAS mutations associated with PHP and lay emphasis on the genetic analysis of GNAS gene for identifying genetic abnormalities as well as making diagnosis and differentiation of various subtypes of PHP.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,947
Score d'incertitude au seuil0,215

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,018
Tête enseignante GPT0,292
Écart entre enseignants0,274 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2020
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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