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Enregistrement W3044172541 · doi:10.1186/s13223-020-00462-w

The clinical, immunological and genetic features of 12 Chinese patients with STAT3 mutations

2020· article· en· W3044172541 sur OpenAlexvenueno aff
Li Lin, Ying Wang, Bijun Sun, Luyao Liu, Wenjing Ying, Wenjie Wang, Qinhua Zhou, Jia Hou, Haili Yao, Liyuan Hu, Jinqiao Sun, Xiaochuan Wang

Notice bibliographique

RevueAllergy Asthma and Clinical Immunology · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineImmunology and Microbiology
ThématiqueImmunodeficiency and Autoimmune Disorders
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesScience and Technology Commission of Shanghai MunicipalityFudan UniversityNational Natural Science Foundation of China
Mots-clésMedicineAntibodyImmunologyPrimary immunodeficiencyImmunoglobulin EPeripheral blood mononuclear cellImmune systemBiologyGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Loss-of-function (LOF) mutations in signal transducer and activator of transcription 3 (STAT3) is one of the causes of STAT3 hyperimmunoglobulin E (IgE) syndrome (STAT3-HIES), while gain-of-function (GOF) mutations in STAT3 lead to immune dysregulation diseases. We retrospectively analyzed the age, common clinical symptoms, immunologic and molecular manifestations in 11 patients with LOF STAT3 mutations and 1 patient with a GOF STAT3 mutation. METHODS: Twelve patients were enrolled in our study. Serum immunoglobulin measurements, lymphocyte subset detection and whole-exome sequencing were performed. RESULTS: infections were the classic manifestations. Elevated serum IgE levels are not always observed in conjunction with high eosinophil counts. A moderate viral DNA load was also measured in peripheral blood mononuclear cells. We noticed that c. 1144C>T was the most common mutation site, followed by c.1311C>A. Additionally, c.1311C>A and c. 1826G>C are two novel mutations. Eight patients achieved notable improvement after receiving intravenous immunoglobulin. CONCLUSION: We updated the current knowledge of this topic. We found an earlier median age at diagnosis, a higher survival rate, and a general lack of nonimmunological abnormalities; we also described the treatment details and novel mutations involve in STAT3-HIES and compared STAT3 LOF and GOF mutations.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesÉtudes des sciences et des technologies
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,721
Score d'incertitude au seuil0,998

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0010,004
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,274
Écart entre enseignants0,262 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations16
Publié2020
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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