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Enregistrement W3044294266 · doi:10.5114/fn.2020.96646

Diplomyelia in a patient with a clinical suspicion of autosomal recessive spastic ataxia of Charlevoix-Saguenay type (ARSACS)

2020· article· en· W3044294266 sur OpenAlexaboutno aff
Dorota Dziewulska

Notice bibliographique

RevueFolia Neuropathologica · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineAtaxiaSpasticPediatricsPsychiatryCerebral palsy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Autosomal recessive spastic ataxia of Charlevoix-Saguenay (ARSACS) is a form of cerebellar ataxia related to mutations in the SACS gene on chromosome 13q12.12 encoding sacsin protein. Characteristic clinical features are ataxia, spasticity, distal muscle wasting, neuropathy, dysarthria, nystagmus, and finger or feet deformities. The presented case concerns a 32-year-old man with clinical diagnosis of ARSACS. Magnetic resonance imaging (MRI) scans of the brain revealed cerebellar atrophy typical of the disease while neuroimaging of the C1-C3 and C6-Th12 segments showed only the thin thoracic spinal cord. The patient died suddenly and a gross examination of the spinal cord revealed extraspinal tumour at the C4-C5 levels, which turned out to be an additional spinal cord. Microscopic examination showed an extensive ischemic necrosis involving C6-Th5 segments of the proper spinal cord, and disturbed intrinsic structure containing many pathological vessels of the extra spinal cord. Lack of visualization of C4-C5 spinal cord segments on MRI scans made diagnosis of diplomyelia in vivo impossible. However, diplomyelia does not exclude coexistence of ARSACS because of the occurrence of such clinical symptoms as dysarthria or nystagmus which cannot be explained by the presence of the spinal cord defect. The possibility of congenital malformations of the spinal cord in adults should be remembered as their early identification and surgical correction can improve neurological symptoms.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,227
Score d'incertitude au seuil0,851

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,058
Tête enseignante GPT0,297
Écart entre enseignants0,239 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2020
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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