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Enregistrement W3081708769 · doi:10.3390/jpm10030111

Advances in Genetic Characterization and Genotype–Phenotype Correlation of Duchenne and Becker Muscular Dystrophy in the Personalized Medicine Era

2020· review· en· W3081708769 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueJournal of Personalized Medicine · 2020
Typereview
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMuscle Physiology and Disorders
Établissements canadiensMuscular Dystrophy CanadaUniversity of Alberta
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMultiplex ligation-dependent probe amplificationDystrophinDuchenne muscular dystrophyExon skippingMuscular dystrophyExonGeneticsPhenotypeBioinformaticsGenetic testingPersonalized medicineMedicineGenotype-phenotype distinctionGenotypeGenetic counselingBiologyGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Currently, Duchenne muscular dystrophy (DMD) and the related condition Becker muscular dystrophy (BMD) can be usually diagnosed using physical examination and genetic testing. While BMD features partially functional dystrophin protein due to in-frame mutations, DMD largely features no dystrophin production because of out-of-frame mutations. However, BMD can feature a range of phenotypes from mild to borderline DMD, indicating a complex genotype-phenotype relationship. Despite two mutational hot spots in dystrophin, mutations can arise across the gene. The use of multiplex ligation amplification (MLPA) can easily assess the copy number of all exons, while next-generation sequencing (NGS) can uncover novel or confirm hard-to-detect mutations. Exon-skipping therapy, which targets specific regions of the dystrophin gene based on a patient's mutation, is an especially prominent example of personalized medicine for DMD. To maximize the benefit of exon-skipping therapies, accurate genetic diagnosis and characterization including genotype-phenotype correlation studies are becoming increasingly important. In this article, we present the recent progress in the collection of mutational data and optimization of exon-skipping therapy for DMD/BMD.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Synthèse · Signal consensuel: Synthèse
Score de désaccord entre enseignants0,975
Score d'incertitude au seuil0,693

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,014
Tête enseignante GPT0,296
Écart entre enseignants0,282 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle