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Enregistrement W3085012426 · doi:10.1002/humu.24107

Specifications of the ACMG/AMP standards and guidelines for mitochondrial DNA variant interpretation

2020· article· en· W3085012426 sur OpenAlexaff
Elizabeth M. McCormick, Marie T. Lott, Matthew C. Dulik, Li Shen, Marcella Attimonelli, Ornella Vitale, Amel Karaa, Renkui Bai, Daniel Pineda‐Alvarez, Larry N. Singh, Christine M. Stanley, Stacey Wong, Anshu Bhardwaj, Daria Merkurjev, Rong Mao, Neal Sondheimer, Shiping Zhang, Vincent Procaccio, Douglas C. Wallace, Xiaowu Gai, Marni J. Falk

Notice bibliographique

RevueHuman Mutation · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMitochondrial Function and Pathology
Établissements canadiensHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Institute of Mental HealthNational Institute of General Medical SciencesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Human Genome Research InstituteNational Institutes of Health
Mots-clésHeteroplasmyMitochondrial DNAHaplogroupBiologyGeneticsHuman mitochondrial DNA haplogroupHuman mitochondrial geneticsGenomeComputational biologyMitochondrial diseaseGenomicsDNA sequencingMedical geneticsEvolutionary biologyHaplotypeAlleleGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Mitochondrial DNA (mtDNA) variant pathogenicity interpretation has special considerations given unique features of the mtDNA genome, including maternal inheritance, variant heteroplasmy, threshold effect, absence of splicing, and contextual effects of haplogroups. Currently, there are insufficient standardized criteria for mtDNA variant assessment, which leads to inconsistencies in clinical variant pathogenicity reporting. An international working group of mtDNA experts was assembled within the Mitochondrial Disease Sequence Data Resource Consortium and obtained Expert Panel status from ClinGen. This group reviewed the 2015 American College of Medical Genetics and Association of Molecular Pathology standards and guidelines that are widely used for clinical interpretation of DNA sequence variants and provided further specifications for additional and specific guidance related to mtDNA variant classification. These Expert Panel consensus specifications allow for consistent consideration of the unique aspects of the mtDNA genome that directly influence variant assessment, including addressing mtDNA genome composition and structure, haplogroups and phylogeny, maternal inheritance, heteroplasmy, and functional analyses unique to mtDNA, as well as specifications for utilization of mtDNA genomic databases and computational algorithms.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,078
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,208
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: Sans objet
GenreSignal candidat: Méthodes · Signal consensuel: Méthodes
Score de désaccord entre enseignants0,078
Score d'incertitude au seuil0,414

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0780,208
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,002
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,003
Bibliométrie0,0160,010
Études des sciences et des technologies0,0030,003
Communication savante0,0070,004
Science ouverte0,0090,006
Intégrité de la recherche0,0090,007
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0180,019

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,082
Tête enseignante GPT0,339
Écart entre enseignants0,257 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreMéthodes

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations188
Publié2020
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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