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Enregistrement W3087930232 · doi:10.1002/mds.28299

Analysis of Heterozygous <scp> <i>PRKN</i> </scp> Variants and Copy‐Number Variations in Parkinson's Disease

2020· article· en· W3087930232 sur OpenAlexafffund
Eric Yu, Uladzislau Rudakou, Lynne Krohn, Kheireddin Mufti, Jennifer A. Ruskey, Farnaz Asayesh, Mehrdad A. Estiar, Dan Spiegelman, Matthew Surface, Stanley Fahn, Cheryl Waters, Lior Greenbaum, Alberto J. Espay, Yves Dauvilliers, Nicolas Dupré, Guy A. Rouleau, Sharon Hassin‐Baer, Edward A. Fon, Roy N. Alcalay, Ziv Gan‐Or

Notice bibliographique

RevueMovement Disorders · 2020
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueParkinson's Disease Mechanisms and Treatments
Établissements canadiensMcGill UniversityUniversité LavalMontreal Neurological Institute and Hospital
Organismes subventionnairesNational Institutes of HealthCanadian Institutes of Health ResearchParkinson CanadaCanada First Research Excellence FundNational Institute of Neurological Disorders and StrokeBrookdale Foundation GroupParkinson's FoundationNational Center for Advancing Translational SciencesMichael J. Fox Foundation for Parkinson's Research
Mots-clésCopy-number variationAssociation testGeneticsDiseaseMultiplexSingle-nucleotide polymorphismNeuropathologyBiologyMedicineGenotypeGeneInternal medicineGenome

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Biallelic PRKN mutation carriers with Parkinson's disease (PD) typically have an earlier disease onset, slow disease progression, and, often, different neuropathology compared to sporadic PD patients. However, the role of heterozygous PRKN variants in the risk of PD is controversial. OBJECTIVES: Our aim was to examine the association between heterozygous PRKN variants, including single-nucleotide variants and copy-number variations (CNVs), and PD. METHODS: We fully sequenced PRKN in 2809 PD patients and 3629 healthy controls, including 1965 late-onset (63.97 ± 7.79 years, 63% men) and 553 early-onset PD patients (43.33 ± 6.59 years, 68% men). PRKN was sequenced using targeted next-generation sequencing with molecular inversion probes. CNVs were identified using a combination of multiplex ligation-dependent probe amplification and ExomeDepth. To examine whether rare heterozygous single-nucleotide variants and CNVs in PRKN are associated with PD risk and onset, we used optimized sequence kernel association tests and regression models. RESULTS: We did not find any associations between all types of PRKN variants and risk of PD. Pathogenic and likely-pathogenic heterozygous single-nucleotide variants and CNVs were less common among PD patients (1.52%) than among controls (1.8%, false discovery rate-corrected P = 0.55). No associations with age at onset and in stratified analyses were found. CONCLUSIONS: Heterozygous single-nucleotide variants and CNVs in PRKN are not associated with PD. Molecular inversion probes allow for rapid and cost-effective detection of all types of PRKN variants, which may be useful for pretrial screening and for clinical and basic science studies targeting specifically PRKN patients. © 2020 International Parkinson and Movement Disorder Society.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,018
Score d'incertitude au seuil0,865

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,012
Tête enseignante GPT0,247
Écart entre enseignants0,235 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations49
Publié2020
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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