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Enregistrement W3130808652 · doi:10.1111/cge.13941

Novel pathogenic variants in <scp> <i>NLRP7</i> </scp> , <scp> <i>NLRP5</i> , </scp> and <scp> <i>PADI6</i> </scp> in patients with recurrent hydatidiform moles and reproductive failure

2021· article· en· W3130808652 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.

Notice bibliographique

RevueClinical Genetics · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueGestational Trophoblastic Disease Studies
Établissements canadiensMcGill University and Génome Québec Innovation CentreMcGill University Health Centre
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health ResearchNational Natural Science Foundation of China
Mots-clésBiologyAndrologyMedicineChemistryMicrobiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Recurrent hydatidiform moles (RHMs) are human pregnancies with abnormal embryonic development and hyperproliferating trophoblast. Biallelic mutations in NLRP7 and KHDC3L, members of the subcortical maternal complex (SCMC), explain the etiology of RHMs in only 60% of patients. Here we report the identification of seven functional variants in a recessive state in three SCMC members, five in NLRP7, one in NLRP5, and one in PADI6. In NLRP5, we report the first patient with RHMs and biallelic mutations. In PADI6, the patient had four molar pregnancies, two of which had fetuses with various abnormalities including placental mesenchymal dysplasia and intra-uterine growth restriction, which are features of Beckwith-Wiedemann syndrome and Silver Russell syndrome, respectively. Our findings corroborate recent studies and highlight the common oocyte origin of all these conditions and the continuous spectrum of abnormalities associated with deficiencies in the SCMC genes.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,014
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche, Méta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,017
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,014
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,279
Écart entre enseignants0,258 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle