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Enregistrement W3171788008 · doi:10.1101/2021.06.03.446863

Non-Coding Genetic Analysis Implicates Interleukin 18 Receptor Accessory Protein 3′UTR in Amyotrophic Lateral Sclerosis

2021· preprint· en· W3171788008 sur OpenAlexfundno aff
Chen Eitan, Aviad Siany, Elad Barkan, Tsviya Olender, Kristel R. van Eijk, Matthieu Moisse, Sali M.K. Farhan, Yehuda M. Danino, Eran Yanowski, Hagai Marmor-Kollet, Natalia Rivkin, Nancy‐Sarah Yacovzada, Shu‐Ting Hung, Johnathan Cooper‐Knock, Chien‐Hsiung Yu, Cynthia Louis, Seth L. Masters, Kevin P. Kenna, Rick A. A. van der Spek, William Sproviero, Ahmad Al Khleifat, Alfredo Iacoangeli, Aleksey Shatunov, Yael Elbaz‐Alon, Yahel Cohen, Elik Chapnik, Daphna Rothschild, Omer Weissbrod, Gilad Beck, Elena Ainbinder, Shifra Ben‐Dor, Sebastian Werneburg, Dorothy P. Schafer, Robert H. Brown, Pamela J. Shaw, Philip Van Damme, Leonard H. van den Berg, Hemali Phatnani, Eran Segal, Justin K. Ichida, Ammar Al‐Chalabi, Jan H. Veldink, Eran Hornstein

Notice bibliographique

RevuebioRxiv (Cold Spring Harbor Laboratory) · 2021
Typepreprint
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Institutes of HealthStichting ALS NederlandCouncil for Higher EducationKnut och Alice Wallenbergs StiftelseFonds Wetenschappelijk OnderzoekVlaamse regeringWolfson Family Charitable TrustTow FoundationWeizmann Institute of ScienceKing's College LondonDivision of ChemistryALS AssociationJohn Douglas French Alzheimer's FoundationE-RareKU LeuvenNew York Genome CenterScience Foundation IrelandU.S. Department of DefenseEli Lilly and CompanyWellcome TrustNational Institute for Health and Care ResearchMedical Research CouncilTeva Pharmaceutical IndustriesMotor Neurone Disease AssociationSouth London and Maudsley NHS Foundation TrustNew York Stem Cell FoundationTau ConsortiumUlla-Carin Lindquists stiftelse för ALS-forskningNational Heart, Lung, and Blood InstituteHealth~HollandLegacy Heritage FundALS Society of CanadaEuropean Commission
Mots-clésAmyotrophic lateral sclerosisC9orf72Untranslated regionThree prime untranslated regionBiologyCoding regionGeneticsMicrogliaMessenger RNAGeneMedicineDiseaseAlleleImmunologyInflammationTrinucleotide repeat expansionInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract The non-coding genome is substantially larger than the protein-coding genome but is largely unexplored by genetic association studies. Here, we performed region-based burden analysis of >25,000 variants in untranslated regions of 6,139 amyotrophic lateral sclerosis (ALS) whole-genomes and 70,403 non-ALS controls. We identified Interleukin-18 Receptor Accessory Protein (IL18RAP) 3′UTR variants significantly enriched in non-ALS genomes, replicated in an independent cohort, and associated with a five-fold reduced risk of developing ALS. Variant IL18RAP 3′UTR reduces mRNA stability and the binding of RNA-binding proteins. Variant IL18RAP 3′UTR further dampens neurotoxicity of human iPSC-derived C9orf72-ALS microglia that depends on NF-κB signaling. Therefore, the variant IL18RAP 3′UTR provides survival advantage for motor neurons co-cultured with C9-ALS microglia. The study reveals direct genetic evidence and therapeutic targets for neuro-inflammation, and emphasizes the importance of non-coding genetic association studies. One Sentence Summary Non-coding genetic variants in IL-18 receptor 3’UTR decrease ALS risk by modifying IL-18-NF-κB signaling in microglia.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,002
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,006
Score d'incertitude au seuil0,019

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,002
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0060,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,035
Tête enseignante GPT0,270
Écart entre enseignants0,235 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2021
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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