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Enregistrement W3179685537 · doi:10.3233/jnd-210634

Clinical Outcome Evaluations and CBT Response Prediction in Myotonic Dystrophy

2021· article· en· W3179685537 sur OpenAlexafffund
Daniël van As, Kees Okkersen, Guillaume Bassez, Benedikt Schoser, Hanns Lochmüller, Jeffrey Glennon, Hans Knoop, Baziel G.M. van Engelen, Peter A.C. ’t Hoen

Notice bibliographique

RevueJournal of Neuromuscular Diseases · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensWilfrid Laurier UniversityOttawa HospitalChildren's Hospital of Eastern OntarioUniversity of Ottawa
Organismes subventionnairesCanadian Institutes of Health ResearchPrinses Beatrix SpierfondsNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekZonMwE-RareCanada Research ChairsEuropean CommissionMuscular Dystrophy Canada
Mots-clésMyotonic dystrophyRasch modelMedicineApathyPhysical therapyClinical psychologyRandomized controlled trialClinical trialPhysical medicine and rehabilitationDiseasePsychologyInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: The European OPTIMISTIC clinical trial has demonstrated a significant, yet heterogenous effect of Cognitive Behavioural Therapy (CBT) for Myotonic Dystrophy type 1 (DM1) patients. One of its remaining aims was the assessment of efficacy and adequacy of clinical outcome measures, including the relatively novel primary trial outcome, the DM1-Activ-c questionnaire. OBJECTIVES: Assessment of the relationship between the Rasch-built DM1-Activ-c questionnaire and 26 commonly used clinical outcome measurements. Identification of variables associated with CBT response in DM1 patients. METHODS: Retrospective analysis of the to date largest clinical trial in DM1 (OPTIMISTIC), comprising of 255 genetically confirmed DM1 patients randomized to either standard care or CBT with optionally graded exercise therapy. Correlations of 27 different outcome measures were calculated at baseline (cross-sectional) and of their respective intervention induced changes (longitudinal). Bootstrap enhanced Elastic-Net (BeEN) regression was validated and implemented to select variables associated with CBT response. RESULTS: In cross-sectional data, DM1-Activ-c correlated significantly with the majority of other outcome measures, including Six Minute Walk Test and Myotonic Dystrophy Health Index. Fewer and weaker significant longitudinal correlations were observed. Nine variables potentially associated with CBT response were identified, including measures of disease severity, executive cognitive functioning and perceived social support. CONCLUSIONS: The DM1-Activ-c questionnaire appears to be a well suited cross-sectional instrument to assess a variety of clinically relevant dimensions in DM1. Yet, apathy and experienced social support measures were less well captured. CBT response was heterogenous, requiring careful selection of outcome measures for different disease aspects.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,010
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,017
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,010
Score d'incertitude au seuil0,055

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0100,017
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,070
Tête enseignante GPT0,385
Écart entre enseignants0,315 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations6
Publié2021
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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