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Enregistrement W3194537089 · doi:10.1097/mcd.0000000000000382

Clinical and molecular characterization of an almost complete ring chromosome 4 in two sisters, with recurrence due to gonadal mosaicism

2021· article· en· W3194537089 sur OpenAlex

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueClinical Dysmorphology · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensUniversity of British ColumbiaAlberta Children's HospitalUniversity of AlbertaUniversity of Calgary
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineRing chromosomeGeneticsChromosomeKaryotypeGeneBiology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Autosomal ring chromosomes are rare cytogenetic findings that arise from breakage and fusion of the chromosome ends. Rings are mitotically unstable, usually sporadic and associated with a 'ring syndrome', characterized by a variable phenotype: growth retardation, no significant dysmorphisms and normal to moderately disabled intelligence. We describe the clinical features and molecular characterization of two sisters with ring chromosome 4. Karyotype analysis was performed on both sisters and parents. Chromosome microarray was performed on both sisters to delineate the breakpoint imbalance. Both sisters had a large ring 4 chromosome in the majority of cells analyzed on karyotype. Microarray results were identical in the sisters, showing a 55.8 kb duplication on the terminal 4p arm and a 1.5 Mb deletion on the terminal 4q arm. No genes of interest were identified in these regions. Parental karyotypes on lymphocytes and fibroblasts were normal, with no finding of mosaicism for the ring 4 chromosome. Polymorphic marker analysis revealed the maternal origin of the ring. To our knowledge, this is the first reported instance of a ring 4 chromosome recurring in siblings after extensive parental testing, which suggests this was due to maternal gonadal mosaicism.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,756
Score d'incertitude au seuil0,604

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,026
Tête enseignante GPT0,319
Écart entre enseignants0,294 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle