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Enregistrement W3202656182 · doi:10.1002/mgg3.1821

A rare unbalanced translocation (trisomy 5q33.3‐qter, monosomy 13q34‐qter) results in growth hormone deficiency and brain anomalies

2021· article· en· W3202656182 sur OpenAlexaff
Alyssa C. M. Joynt, Ashish R. Deshwar, Jessica Zon, Lucie Dupuis, Diane K. Wherrett, Roberto Mendoza‐Londono

Notice bibliographique

RevueMolecular Genetics & Genomic Medicine · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensSickKids FoundationHospital for Sick ChildrenUniversity of Toronto
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMonosomyChromosomal translocationProbandKaryotypeGene duplicationTrisomyShort statureGrowth hormone deficiencyGeneticsMedicineBiologyInternal medicineEndocrinologyBioinformaticsChromosomeHormoneMutationGeneGrowth hormone

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Unbalanced translocations between the q arm of chromosomes 5 and 13 are exceedingly rare and there is only one reported case with distal trisomy 5q/monosomy 13q. In this report, we describe a second patient with a similar rearrangement arising from a paternal balanced translocation. METHODS: Karyotype analysis was performed on the proband and their parents. Microarray was also conducted on the proband. RESULTS: Our patient was found to have global developmental delay, distinct facial features, short stature, growth hormone deficiency, delayed puberty, and brain anomalies including a small pituitary. Karyotype and microarray analysis revealed a terminal duplication of chromosome regions 5q33.3 to 5qter and a terminal deletion of chromosome regions 13q34 to 13qter that resulted from a balanced translocation in her father. The endocrine abnormalities and neuroimaging findings have not been previously described in patients with either copy number change. CONCLUSIONS: This case helps expand on the phenotype of patients with distal trisomy 5q/monosomy 13q as well as possibly providing useful information on the more common individual copy number changes.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,003
Score d'incertitude au seuil0,009

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,007
Tête enseignante GPT0,220
Écart entre enseignants0,213 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2021
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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