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Enregistrement W3204258284 · doi:10.1038/s41525-021-00243-3

Contribution of rare variant associations to neurodegenerative disease presentation

2021· article· en· W3204258284 sur OpenAlex
Allison A. Dilliott, Abdalla Abdelhady, Kelly M. Sunderland, Sali M.K. Farhan, Agessandro Abrahão, Malcolm A. Binns, Sandra E. Black, Michael Borrie, Leanne K. Casaubon, Dar Dowlatshahi, Elizabeth Finger, Corinne E. Fischer, Andrew Frank, Morris Freedman, David A. Grimes, Ayman Hassan, Mandar Jog, Sanjeev Kumar, Donna Kwan, Anthony E. Lang, Jennifer Mandzia, Mario Masellis, Adam D. McIntyre, Stephen Pasternak, Bruce G. Pollock, Tarek K. Rajji, Ekaterina Rogaeva, Demetrios J. Sahlas, Gustavo Saposnik, Christine Sato, Dallas Seitz, Christen Shoesmith, Thomas Steeves, Richard H. Swartz, Brian Tan, David F. Tang‐Wai, Maria Carmela Tartaglia, John Turnbull, Lorne Zinman

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.
fundUn bailleur canadien est enregistré sur le travail.
aboutLe titre ou le résumé porte un signal canadien du lexique géographique.

Notice bibliographique

Revuenpj Genomic Medicine · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueNeurological diseases and metabolism
Établissements canadiensMcMaster UniversityOccupational Cancer Research CentreCentre for Addiction and Mental HealthRobarts Clinical TrialsMcGill UniversityLondon Health Sciences CentreMontreal Neurological Institute and HospitalQueen's UniversityThunder Bay Regional Research InstituteOttawa HospitalBruyèreBaycrest HospitalLawson Health Research InstituteToronto Western HospitalNOSM UniversityParkwood InstitutePublic Health OntarioUniversity Health NetworkUniversity of CalgaryHealth Sciences CentreUniversity of OttawaMount Sinai HospitalSt Joseph's Health CareToronto Dementia Research AllianceWestern UniversityUniversity of TorontoSinai Health SystemSt. Michael's HospitalSunnybrook Health Science Centre
Organismes subventionnairesFaculty of Health Sciences, Queen's UniversityTemerty Family FoundationUniversity of TorontoNational Institutes of HealthQueen's UniversityOntario Brain InstitutePhysicians' Services Incorporated FoundationHeart and Stroke Foundation of CanadaOntario Ministry of Health and Long-Term CareTauRx PharmaceuticalsLondon Health Sciences FoundationGovernment of OntarioCanadian Institutes of Health ResearchF. Hoffmann-La RocheParkinson CanadaWeston Brain InstituteBiogenCentre for Addiction and Mental Health FoundationOntario Ministry of Research and InnovationMorris Kerzner Memorial FundMcMaster UniversityFondation Brain CanadaAlzheimer SocietyBrightFocus FoundationUniversity of Ottawa
Mots-clésDiseaseFrontotemporal dementiaAmyotrophic lateral sclerosisNeurodegenerationGenome-wide association studyGenetic associationDementiaNonsynonymous substitutionMedicineBiologyGeneticsPathologyGeneSingle-nucleotide polymorphismGenotype

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Genetic factors contribute to neurodegenerative diseases, with high heritability estimates across diagnoses; however, a large portion of the genetic influence remains poorly understood. Many previous studies have attempted to fill the gaps by performing linkage analyses and association studies in individual disease cohorts, but have failed to consider the clinical and pathological overlap observed across neurodegenerative diseases and the potential for genetic overlap between the phenotypes. Here, we leveraged rare variant association analyses (RVAAs) to elucidate the genetic overlap among multiple neurodegenerative diagnoses, including Alzheimer's disease, amyotrophic lateral sclerosis, frontotemporal dementia (FTD), mild cognitive impairment, and Parkinson's disease (PD), as well as cerebrovascular disease, using the data generated with a custom-designed neurodegenerative disease gene panel in the Ontario Neurodegenerative Disease Research Initiative (ONDRI). As expected, only ~3% of ONDRI participants harboured a monogenic variant likely driving their disease presentation. Yet, when genes were binned based on previous disease associations, we observed an enrichment of putative loss of function variants in PD genes across all ONDRI cohorts. Further, individual gene-based RVAA identified significant enrichment of rare, nonsynonymous variants in PARK2 in the FTD cohort, and in NOTCH3 in the PD cohort. The results indicate that there may be greater heterogeneity in the genetic factors contributing to neurodegeneration than previously appreciated. Although the mechanisms by which these genes contribute to disease presentation must be further explored, we hypothesize they may be a result of rare variants of moderate phenotypic effect contributing to overlapping pathology and clinical features observed across neurodegenerative diagnoses.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,006
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,665
Score d'incertitude au seuil0,721

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,006
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,039
Tête enseignante GPT0,307
Écart entre enseignants0,268 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle