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Enregistrement W3215312374 · doi:10.1186/s13024-021-00499-4

A panel of CSF proteins separates genetic frontotemporal dementia from presymptomatic mutation carriers: a GENFI study

2021· article· en· W3215312374 sur OpenAlexafffund
Sofia Bergström, Linn Öijerstedt, Julia Remnestål, Jennie Olofsson, Abbe Ullgren, Harro Seelaar, John C. van Swieten, Matthis Synofzik, Raquel Sánchez‐Valle, Fermín Moreno, Elizabeth Finger, Mario Masellis, Maria Carmela Tartaglia, Rik Vandenberghe, Robert Laforce, Daniela Galimberti, Barbara Borroni, Christopher Butler, Alexander Gerhard, Simon Ducharme, Jonathan D. Rohrer, Anna Månberg, Caroline Graff, Peter Nilsson, Lize C. Jiskoot, James B. Rowe, Alexandre de Mendonça, Fabrizio Tagliavini, Isabel Santana, Isabelle Le Ber, Johannes Levin, Adrian Danek, Markus Otto, Giovanni B. Frisoni, Roberta Ghidoni, Sandro Sorbi, Florence Pasquier, Vesna Jelić, Christin Andersson, Sónia Afonso, Maria Rosário Almeida, Sarah Anderl‐Straub, Anna Antonell, Silvana Archetti, Andrea Arighi, Mircea Balasa, Myriam Barandiarán, Núria Bargalló, Benjamin Bender, Alberto Benussi, Luisa Benussi, Valentina Bessi, Giuliano Binetti, Sandra E. Black, Martina Bocchetta, Sergi Borrego‐Écija, José Brás, Rose Bruffaerts, Marta Cañada, Valentina Cantoni, Paola Caroppo, David M. Cash, Miguel Castelo‐Branco, Rhian S. Convery, Thomas Cope, Giuseppe Di Fede, Alina Díez, Diana Duro, Chiara Fenoglio, Camilla Ferrari, Catarina B. Ferreira, Nick C. Fox, Morris Freedman, Giorgio Fumagalli, Alazne Gabilondo, Roberto Gasparotti, Serge Gauthier, Stefano Gazzina, Giorgio Giaccone, Ana Gorostidi, Caroline Greaves, Rita Guerreiro, Carolin Heller, Tobias Hoegen, Begoña Indakoetxea, Hans‐Otto Karnath, Ron Keren, Tobias Langheinrich, Maria João Leitão, Albert Lladó, Gemma Lombardi, Sandra Loosli, Carolina Maruta, Simon Mead, Lieke Meeter, Gabriel Miltenberger, Rick van Minkelen, Sara Mitchell, Katrina Moore, Benedetta Nacmias, Jennifer Nicholas, Jaume Olives, Sébastien Ourselin, Alessandro Padovani, Jessica Panman, Janne M. Papma, Georgia Peakman, Michela Pievani, Yolande A.L. Pijnenburg, Cristina Polito, Enrico Premi, Sara Prioni, Catharina Prix, Rosa Rademakers, Veronica Redaelli, Timothy Rittman, Ekaterina Rogaeva, Pedro Rosa‐Neto, Giacomina Rossi, Martin Rosser, Beatriz Santiago, Elio Scarpini, Sonja Schönecker, Elisa Semler, Rachelle Shafei, Christen Shoesmith, Miguel Tábuas‐Pereira, Mikel Tainta, Ricardo Taipa, David F. Tang‐Wai, David L. Thomas, Paul Thompson, Håkan Thonberg, Carolyn Timberlake, Pietro Tiraboschi, Emily Todd, Philip Van Damme, Mathieu Vandenbulcke, Michele Veldsman, Ana Verdelho, Jorge Villanúa, Jason D. Warren, Carlo Wilke, Ione Woollacott, Elisabeth Wlasich, Henrik Zetterberg, Miren Zulaica

Notice bibliographique

RevueMolecular Neurodegeneration · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensMcGill UniversityDouglas Mental Health University InstituteUniversité LavalHealth Sciences CentreOccupational Cancer Research CentreMontreal Neurological Institute and HospitalUniversity of TorontoSunnybrook Health Science CentreWestern University
Organismes subventionnairesRobarts Research InstituteMedical Research CouncilDemensfondenStichting DioraphteUniversität UlmUniversità degli Studi di BresciaUniversidade de LisboaÅhlén-stiftelsenCentre National de la Recherche ScientifiqueUniversità degli Studi di FirenzeVetenskapsrådetStockholms Läns LandstingKU LeuvenFamiljen Erling-Perssons StiftelseUniversity Health NetworkHjärnfondenUniversidade de CoimbraUniversity of TorontoNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekEberhard Karls Universität TübingenKing's College LondonZonMwKarolinska InstitutetSunnybrook Research InstituteEU Joint Programme – Neurodegenerative Disease ResearchInstitut National de la Santé et de la Recherche MédicaleKungliga Tekniska HögskolanErasmus Medisch CentrumBrain Research UKBundesministerium für Bildung und ForschungLudwig-Maximilians-Universität MünchenNational Institute for Health and Care ResearchSorbonne UniversitéUniversità degli Studi di MilanoMcGill UniversityFondazione I.R.C.C.S. Istituto Neurologico Carlo BestaStiftelsen för Gamla Tjänarinnor
Mots-clésFrontotemporal dementiaC9orf72MutationDementiaPathologicalMedicineBiologyBioinformaticsPathologyGeneticsDiseaseGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: A detailed understanding of the pathological processes involved in genetic frontotemporal dementia is critical in order to provide the patients with an optimal future treatment. Protein levels in CSF have the potential to reflect different pathophysiological processes in the brain. We aimed to identify and evaluate panels of CSF proteins with potential to separate symptomatic individuals from individuals without clinical symptoms (unaffected), as well as presymptomatic individuals from mutation non-carriers. METHODS: A multiplexed antibody-based suspension bead array was used to analyse levels of 111 proteins in CSF samples from 221 individuals from families with genetic frontotemporal dementia. The data was explored using LASSO and Random forest. RESULTS: When comparing affected individuals with unaffected individuals, 14 proteins were identified as potentially important for the separation. Among these, four were identified as most important, namely neurofilament medium polypeptide (NEFM), neuronal pentraxin 2 (NPTX2), neurosecretory protein VGF (VGF) and aquaporin 4 (AQP4). The combined profile of these four proteins successfully separated the two groups, with higher levels of NEFM and AQP4 and lower levels of NPTX2 in affected compared to unaffected individuals. VGF contributed to the models, but the levels were not significantly lower in affected individuals. Next, when comparing presymptomatic GRN and C9orf72 mutation carriers in proximity to symptom onset with mutation non-carriers, six proteins were identified with a potential to contribute to a separation, including progranulin (GRN). CONCLUSION: In conclusion, we have identified several proteins with the combined potential to separate affected individuals from unaffected individuals, as well as proteins with potential to contribute to the separation between presymptomatic individuals and mutation non-carriers. Further studies are needed to continue the investigation of these proteins and their potential association to the pathophysiological mechanisms in genetic FTD.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,002
Score d'incertitude au seuil0,004

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,001
Bibliométrie0,0010,000
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,031
Tête enseignante GPT0,287
Écart entre enseignants0,256 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations43
Publié2021
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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