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Enregistrement W4200036706 · doi:10.1161/circresaha.120.317107

Common Genetic Variants Contribute to Risk of Transposition of the Great Arteries

2021· article· en· W4200036706 sur OpenAlexaff
Doris Škorić‐Milosavljević, Rafik Tadros, Fernanda M. Bosada, Federico Tessadori, Jan Hendrik van Weerd, Odilia I. Woudstra, Fleur V.Y. Tjong, Najim Lahrouchi, Fanny Bajolle, Heather J. Cordell, A. J. Agopian, Gillian M. Blue, Daniela Q.C.M. Barge‐Schaapveld, Marc Gewillig, Christoph Preuß, Elisabeth M. Lodder, Phil Barnett, Aho Ilgun, Leander Beekman, Karel van Duijvenboden, Regina Bökenkamp, Martina Müller‐Nurasyid, Hubert W. Vliegen, Thelma C. Konings, Joost P. van Melle, Arie P.J. van Dijk, Roland R.J. van Kimmenade, Jolien W. Roos‐Hesselink, Gertjan T. Sieswerda, Folkert J. Meijboom, Hashim Abdul‐Khaliq, Felix Berger, Sven Dittrich, Marc‐Phillip Hitz, Julia Moosmann, Frank‐Thomas Riede, Stephan Schubert, Pilar Galán, Mark Lathrop, Hans Markus Münter, Ammar Al‐Chalabi, Christopher E. Shaw, Pamela J. Shaw, Karen Morrison, Jan H. Veldink, Leonard H. van den Berg, Sylvia Μ. Evans, Marcelo A. Nóbrega, Ivy Aneas, Milena Radivojkov‐Blagojevic, Thomas Meitinger, Erwin Oechslin, Tapas Mondal, Lynn Bergin, John Smythe, Luis Altamirano‐Diaz, Jane Lougheed, Berto J. Bouma, Marie Chaix, Jennie Kline, Anne S. Bassett, Grégor Andelfinger, Roel L.F. van der Palen, Patrice Bouvagnet, Sally‐Ann B. Clur, Jeroen Breckpot, Wilhelmina S. Kerstjens‐Frederikse, David S. Winlaw, Ulrike Bauer, Seema Mital, Elizabeth Goldmuntz, Bernard Keavney, Damien Bonnet, Barbara J.M. Mulder, Michael W.T. Tanck, Jeroen Bakkers, Vincent M. Christoffels, Cornelis J. Boogerd, Alex V. Postma, Connie R. Bezzina

Notice bibliographique

RevueCirculation Research · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueCongenital heart defects research
Établissements canadiensHospital for Sick ChildrenCentre for Addiction and Mental HealthMcMaster University Medical CentreUniversity Health NetworkChildren's Hospital of Eastern OntarioLondon Health Sciences CentreCentre Hospitalier Universitaire Sainte-JustineMcMaster UniversityWestern UniversityMcGill Genome CentreKingston General HospitalMontreal Heart Institute
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentNational Center for Advancing Translational SciencesWellcome TrustChildren's Heart FoundationNational Human Genome Research InstituteNational Center for Research ResourcesMedical Research CouncilNational Heart, Lung, and Blood InstituteHartstichtingFondation LeducqMotor Neurone Disease AssociationNational Institute for Health and Care ResearchBritish Heart Foundation
Mots-clésGreat arteriesGeneticsSingle-nucleotide polymorphismBiologyLocus (genetics)Genome-wide association studyHaplotypeAlleleGeneZebrafishMendelian inheritanceSNPEnhancerTranscription factorGenotypeHeart diseaseMedicineInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Rationale: Dextro-transposition of the great arteries (D-TGA) is a severe congenital heart defect which affects approximately 1 in 4,000 live births. While there are several reports of D-TGA patients with rare variants in individual genes, the majority of D-TGA cases remain genetically elusive. Familial recurrence patterns and the observation that most cases with D-TGA are sporadic suggest a polygenic inheritance for the disorder, yet this remains unexplored. Objective: We sought to study the role of common single nucleotide polymorphisms (SNPs) in risk for D-TGA. Methods and Results: We conducted a genome-wide association study in an international set of 1,237 patients with D-TGA and identified a genome-wide significant susceptibility locus on chromosome 3p14.3, which was subsequently replicated in an independent case-control set (rs56219800, meta-analysis P=8.6x10 -10 , OR=0.69 per C allele). SNP-based heritability analysis showed that 25% of variance in susceptibility to D-TGA may be explained by common variants. A genome-wide polygenic risk score derived from the discovery set was significantly associated to D-TGA in the replication set (P=4x10 -5 ). The genome-wide significant locus (3p14.3) co-localizes with a putative regulatory element that interacts with the promoter of WNT5A , which encodes the Wnt Family Member 5A protein known for its role in cardiac development in mice. We show that this element drives reporter gene activity in the developing heart of mice and zebrafish and is bound by the developmental transcription factor TBX20. We further demonstrate that TBX20 attenuates Wnt5a expression levels in the developing mouse heart. Conclusions: This work provides support for a polygenic architecture in D-TGA and identifies a susceptibility locus on chromosome 3p14.3 near WNT5A . Genomic and functional data support a causal role of WNT5A at the locus.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,495
Score d'incertitude au seuil0,219

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,031
Tête enseignante GPT0,337
Écart entre enseignants0,307 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations38
Publié2021
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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