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Enregistrement W4207038128 · doi:10.1016/j.xhgg.2022.100093

First genome-wide association study of esophageal atresia identifies three genetic risk loci at CTNNA3, FOXF1/FOXC2/FOXL1, and HNF1B

2022· article· en· W4207038128 sur OpenAlexaff
Jan Gehlen, Ann-Sophie Giel, Ricarda Köllges, Stephan Haas, Rong Zhang, Jiri Trcka, Ayse Özge Sungur, Florian Renziehausen, Dorothea Bornholdt, Daphne Jung, Paul D. Hoyer, Agneta Nordenskjöld, Dick Tibboel, John Vlot, Manon C.W. Spaander, Robert Śmigiel, Dariusz Patkowski, Nel Roeleveld, Iris A.L.M. van Rooij, Ivo de Blaauw, Alice Hölscher, Andreas Leutner, Jörg Fuchs, Joel Niethammer, Maria‐Theodora Melissari, Ekkehart Jenetzky, Nadine Zwink, Hölger Thiele, Alina C. Hilger, Timo Hess, Jessica Trautmann, Matthias Marks, Martin Baumgarten, Gaby Bläß, Mikael Landén, Bengt T. Fundín, Cynthia M. Bulik, Tracie Pennimpede, Michael Ludwig, Kerstin U. Ludwig, Elisabeth Mangold, Stefanie Heilmann‐Heimbach, Susanne Moebus, Bernhard G. Herrmann, Kristina Alsabeah, Carmen Mesas Burgos, Heléne Engstrand Lilja, Sahar Azodi, Pernilla Stenström, Einar Arnbjörnsson, Barbora Frýbová, Dariusz Lebensztejn, Wojciech Dębek, Elwira Kołodziejczyk, Katarzyna Kozera, Jarosław Kierkuś, Piotr Kaliciński, Marek Stefanowicz, Anna Socha‐Banasiak, Michał Kolejwa, Anna Piaseczna‐Piotrowska, Elżbieta Czkwianianc, Markus M. Nöthen, Phillip Grote, Michal Rygl, Konrad Reinshagen, Nicole Spychalski, Barbara Ludwikowski, Jochen Hubertus, Andreas Heydweiller, Benno Ure, Oliver J. Muensterer, Ophelia Aubert, Jan‐Hendrik Gosemann, Martin Lacher, Petra Degenhardt, Thomas M. Boemers, Anna Mokrowiecka, Ewa Małecka‐Panas, Markus Wöhr, Michael Knapp, Guido Seitz, Annelies de Klein, Grzegorz Oracz, Erwin Brosens, Heiko Reutter, Johannes Schumacher

Notice bibliographique

RevueHuman Genetics and Genomics Advances · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueEsophageal and GI Pathology
Établissements canadiensQueen's University
Organismes subventionnairesHeinz Nixdorf StiftungDeutsche KrebshilfeShireDeutsche ForschungsgemeinschaftStichting Wetenschappelijk Onderzoek OogziekenhuisElse Kröner-Fresenius-StiftungKlarman Family Foundation
Mots-clésGenome-wide association studyBiologyGeneticsSingle-nucleotide polymorphismTracheoesophageal fistulaOdds ratioGenetic architectureAtresiaCandidate geneHeritabilityGeneGenotypeQuantitative trait locusMedicineInternal medicineAnatomy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Esophageal atresia with or without tracheoesophageal fistula (EA/TEF) is the most common congenital malformation of the upper digestive tract. This study represents the first genome-wide association study (GWAS) to identify risk loci for EA/TEF. We used a European case-control sample comprising 764 EA/TEF patients and 5,778 controls and observed genome-wide significant associations at three loci. On chromosome 10q21 within the gene CTNNA3 (p = 2.11 × 10−8; odds ratio [OR] = 3.94; 95% confidence interval [CI], 3.10–5.00), on chromosome 16q24 next to the FOX gene cluster (p = 2.25 × 10−10; OR = 1.47; 95% CI, 1.38–1.55) and on chromosome 17q12 next to the gene HNF1B (p = 3.35 × 10−16; OR = 1.75; 95% CI, 1.64–1.87). We next carried out an esophageal/tracheal transcriptome profiling in rat embryos at four selected embryonic time points. Based on these data and on already published data, the implicated genes at all three GWAS loci are promising candidates for EA/TEF development. We also analyzed the genetic EA/TEF architecture beyond the single marker level, which revealed an estimated single-nucleotide polymorphism (SNP)-based heritability of around 37% ± 14% standard deviation. In addition, we examined the polygenicity of EA/TEF and found that EA/TEF is less polygenic than other complex genetic diseases. In conclusion, the results of our study contribute to a better understanding on the underlying genetic architecture of ET/TEF with the identification of three risk loci and candidate genes.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMéta-épidémiologie (sens strict)
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,042
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0010,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,011
Tête enseignante GPT0,249
Écart entre enseignants0,238 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations10
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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