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Enregistrement W4210772774 · doi:10.1002/alz.055982

Exome sequencing identifies rare damaging variants in the ATB8B4 and ABCA1 genes as novel risk factors for Alzheimer's disease

2021· article· en· W4210772774 sur OpenAlex
Henne Holstege, Marc Hulsman, Camille Charbonnier, Benjamin Grenier‐Boley, Olivier Quenez, Detelina Grozeva, Jeroen van Rooij, Rebecca Sims, Shahzad Ahmad, Najaf Amin, Penny J. Norsworthy, Oriol Dols‐Icardo, Holger Hummerich, Amit Kawalia, Philippe Amouyel, Gary W. Beecham, Claudine Berr, Josh Bis, Anne Boland, Paola Bossù, Femke H. Bouwman, José Brás, Dominique Campion, J. Nicholas Cochran, Antonio Daniele, Jean‐François Dartigues, Stéphanie Debette, Jean‐François Deleuze, Nicola Denning, Anita L. DeStefano, Lindsay A. Farrer, María Victoria Fernández, Nick C. Fox, Daniela Galimberti, Emmanuelle Génin, Yann Le Guen, Rita Guerreiro, Jonathan L. Haines, Clive Holmes, M. Arfan Ikram, Mohammed Kamran Ikram, Iris E. Jansen, Robert Kraaij, Mark Lathrop, Afina W. Lemstra, Alberto Lleó, Lauren Luckcuck, Iain Marshall, Eden R. Martin, Carlo Masullo, Richard Mayeux, Patrizia Mecocci, Alun Meggy, Merel O. Mol, Kevin Morgan, R Myers, Benedetta Nacmias, Adam C. Naj, Valerio Napolioni, Pau Pástor, Margaret A. Pericak‐Vance, Rachel Raybould, Richard Redon, Marcel Reinders, Anne‐Claire Richard, Steffi G. Riedel‐Heller, Fernando Rivadeneira, Stéphane Rousseau, Natalie S. Ryan, Salha Saad, Pascual Sánchez‐Juan, Gerard D. Schellenberg, Philip Scheltens, Jonathan M. Schott, Davide Seripa, Daoud Sie, Erik A. Sistermans, Sandro Sorbi, Rosalina M.L. van Spaendonk, Gianfranco Spalletta, Niccoló Tesi, Betty M. Tijms, Sven J Van Der Lee, André G. Uitterlinden, Pieter Jelle Visser, Michael Wagner, David Wallon, Li-San Wang, Aline Zaréa, Jordi Clarimón, John C. van Swieten, John Hardy, Michael D. Greicius, Alfredo Ramı́rez, Simon Mead, Jennifer S. Yokoyama, Wiesje M. van der Flier, Carlos Cruchaga, Cornelia M. van Duijn, Julie Williams, Gaël Nicolas, Céline Bellenguez, Jean‐Charles Lambert

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevuePure Amsterdam UMC · 2021
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAlzheimer's disease research and treatments
Établissements canadiensMcGill University and Génome Québec Innovation Centre
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésTREM2Exome sequencingGeneticsBiologyExomeMissense mutationGeneDiseaseAlleleGenome-wide association studySingle-nucleotide polymorphismPhenotypeMedicineGenotypeInternal medicine

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Damaging rare variants in the TREM2, SORL1 and ABCA7 genes have been associated with an increased risk of developing Alzheimer's Disease (AD) with odds ratios that were not observed since the identification of the main AD genetic risk factor, the APOE-ε4 allele. Here, we aimed to identify additional AD-associated genes by investigating the burden of rare damaging variants in the exomes of AD cases and controls. METHOD: On a single server, we analyzed in two stages, the data from 52,270 exome sequences from several independent datasets from Europe and the United States. After comprehensive QC, Stage-1 and Stage-2 datasets comprised in total 16,396 AD cases (5,672 EOAD) and 18,107 controls with European ancestry. All detected non-synonymous and loss-of-function rare variants were prioritized by REVEL and LOFTEE, and analyzed in a per-gene burden analysis. After a Stage-1 discovery analysis, we replicated findings in an independent dataset (Stage-2). We combined the Stage-1 and Stage-2 datasets and determined, for each gene, the features of the variants that drive the burden-associations. RESULTS: We confirmed the AD-association of rare damaging variants SORL1, TREM2, ABCA7, and newly identified a significant AD-association of rare damaging variants in the ATP8B4 and ABCA1 genes. In addition, we find a strong indication for the AD-association of ADAM10 and SRC genes (Stage-2 p<0.05). For most genes, we observed a larger effect size for LOF variants compared to missense variants (Figure-A). High-impact variants in these genes are mostly extremely rare and enriched in AD patients with early ages at onset (Figure-B). CONCLUSION: We identified, for the first time, the AD-association of rare damaging variants in two genes: (i) microglial ATP8B4 which is involved in phospholipid transport, and (ii) ABCA1 which plays a critical role in lipidation of apoE thereby supporting Aβ processing. Further, we found strong evidence for the AD-association of damaging variants in ADAM10 and SRC genes. ADAM10 is involved in the proteolytic processing of APP, while SRC is a Non-Receptor Tyrosine Kinase which binds PTK2B/Pyk2, a known AD risk factor. Together, our study provides further evidence for the role of Aβ and microglia in AD pathophysiology.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,027
Score d'incertitude au seuil0,781

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,052
Tête enseignante GPT0,325
Écart entre enseignants0,273 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle