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Enregistrement W4220985907 · doi:10.1186/s13023-022-02202-2

Psychometric study of the SF-36v2 in hereditary angioedema due to C1 inhibitor deficiency (C1-INH-HAE)

2022· article· en· W4220985907 sur OpenAlexaff
Paola Palao-Ocharan, Nieves Prior, Elia Pérez‐Fernández, Magdalena Caminoa, Werner Aberer, Stephen Betschel, Anette Bygum, Régis A. Campos, Dorottya Csuka, Henriette Farkas, Carmen Gómez‐Traseira, Anete Sevciovic Grumach, Iris Leibovich‐Nassi, Alejandro Malbrán, Dumitru Moldovan, Enikő Mihály, Krystyna Obtułowicz, Grzegorz Porębski, Avner Reshef, Petra Staubach, Teresa Caballero

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueCoagulation, Bradykinin, Polyphosphates, and Angioedema
Établissements canadiensSt. Michael's Hospital
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésHereditary angioedemaC1-inhibitorHuman geneticsMedicinePharmacologyInternal medicineAngioedemaChemistryDermatologyBiochemistry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: The generic 36-item Short-Form Health Survey (SF-36v2) has been used to assess health related quality of life in adult patients with hereditary angioedema due to C1-inhibitor deficiency (C1-INH-HAE) even though it has not yet been validated for use in this specific disease. OBJECTIVE: This study aims to validate the SF-36v2 for use in adult patients with C1-INH-HAE. RESULTS: There was a very low item non-response rate (1-3.4%), with a high ceiling effect in 25/35 items and a low floor effect in 3/35 items. A moderate ceiling effect was observed in 5/8 dimensions of the SF-36v2, whereas no floor effect was noticed in any of the dimensions. Internal consistency was good to excellent with Cronbach's alpha coefficient ranging between 0.82 and 0.93 for the different dimensions. Construct validity was good: seven out of the 8 hypotheses defined on clinical criteria were confirmed, discriminant validity assessment showed significant differences among patients with different C1-INH-HAE severity, convergent validity showed a good correlation among the physical and mental component summaries of the SF-36v2 and the HAE-QoL total score (0.45 and 0.64 respectively, P < 0.001). Test-retest reliability was high with intraclass correlation coefficient varying from 0.758 to 0.962. The minimal clinically important difference was calculated by distribution methods and small differences in the domain scores and in the component summaries scores were shown to be meaningful. CONCLUSIONS: The psychometric properties of the SF-36v2 show it can be a useful tool to assess HRQoL in adult patients with C1-INH-HAE, although with some content validity limitation. METHODS: The psychometric properties of the SF-36v2 were evaluated in an international setting based on responses from 290 adult C1-INH-HAE patients in 11 countries.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,010
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,025
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,010
Score d'incertitude au seuil0,053

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0100,025
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0000,001
Communication savante0,0010,000
Science ouverte0,0000,001
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,019
Tête enseignante GPT0,269
Écart entre enseignants0,250 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations8
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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