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Enregistrement W4283072735 · doi:10.1186/s13023-022-02359-w

Clinical and genetic profile of patients enrolled in the Transthyretin Amyloidosis Outcomes Survey (THAOS): 14-year update

2022· article· en· W4283072735 sur OpenAlexaff
Angela Dispenzieri, Teresa Coelho, Isabel Conceição, Márcia Waddington‐Cruz, Jonas Wixner, Arnt V. Kristen, Claudio Rapezzi, Violaine Planté‐Bordeneuve, Juan González‐Moreno, Mathew S. Maurer, Martha Grogan, Doug Chapman, Leslie Amass, Pablo García Pavía, Ivaylo Tarnev, José González‐Costello, Maria Alejandra Gonzalez Duarte Briseno, Hartmut Schmidt, Brian Drachman, Fábio Barroso, Taro Yamashita, Olivier Lairez, Yoshiki Sekijima, Giuseppe Vita, Eun‐Seok Jeon, Mazen Hanna, David Slosky, Marco Luigetti, Samantha LoRusso, Francisco Muñoz Beamud, David Adams, H. Moelgaard, Rayomand Press, Calogero Lino Cirami, Hans Nienhuis, Josep Maria Campistol Plana, Jocelyn Inamo, Daniel Jacoby, Michele Emdin, Dianna Quan, Scott L. Hummel, Ronald Witteles, Amir Dori, Sanjiv J. Shah, Daniel J. Lenihan, Olga Azevedo, Srinivas Murali, Saša Živković, Soon-Chai Low, José Nativi-Nicolau, Nowell M. Fine, José Tallaj, Carsten Tschöepe, Roberto Fernández‐Torrón, Michael Polydefkis, Giampaolo Merlini, Sorina Bădeliță, Stephen S. Gottlieb, James M. Tauras, Edileide Barros Correia, Hector Ventura, Burkhard Gess, Felix Darstein, Jeeyoung Oh, Tessa Marburger, Johan Van Cleemput, Valeria Salutto, Yeşim Parman, Chi‐Chao Chao, Nitasha Sarswat, Christopher R. Mueller, D. Eric Steidley, Jeffrey Ralph, Alberta L. Warner, William Cotts, James E. Hoffman, Marcelo Rugiero, Sonoko Misawa, J.L. Muñoz Blanco, Lucía Galán Dávila, Menachem Sadeh, Jin Luo, Theodoros Kyriakides, Annabel Wang, Horacio Kaufmann

Notice bibliographique

RevueOrphanet Journal of Rare Diseases · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueAmyloidosis: Diagnosis, Treatment, Outcomes
Établissements canadiensFoothills Medical CentreUniversity of Alberta
Organismes subventionnairesPfizer
Mots-clésTransthyretinAmyloidosisHuman geneticsMedicineGenetic testingInternal medicinePediatricsBioinformaticsGeneticsBiologyGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Transthyretin amyloidosis (ATTR amyloidosis) is a rare, life-threatening disease caused by the accumulation of variant or wild-type (ATTRwt amyloidosis) transthyretin amyloid fibrils in the heart, peripheral nerves, and other tissues and organs. METHODS: Established in 2007, the Transthyretin Amyloidosis Outcomes Survey (THAOS) is the largest ongoing, global, longitudinal observational study of patients with ATTR amyloidosis, including both inherited and wild-type disease, and asymptomatic carriers of pathogenic TTR mutations. This descriptive analysis examines baseline characteristics of symptomatic patients and asymptomatic gene carriers enrolled in THAOS since its inception in 2007 (data cutoff: August 1, 2021). RESULTS: This analysis included 3779 symptomatic patients and 1830 asymptomatic gene carriers. Symptomatic patients were predominantly male (71.4%) and had a mean (standard deviation [SD]) age of symptom onset of 56.3 (17.8) years. Val30Met was the most common genotype in symptomatic patients in South America (80.9%), Europe (55.4%), and Asia (50.5%), and more patients had early- versus late-onset disease in these regions. The majority of symptomatic patients in North America (58.8%) had ATTRwt amyloidosis. The overall distribution of phenotypes in symptomatic patients was predominantly cardiac (40.7%), predominantly neurologic (40.1%), mixed (16.6%), and no phenotype (2.5%). In asymptomatic gene carriers, mean (SD) age at enrollment was 42.4 (15.7) years, 42.4% were male, and 73.2% carried the Val30Met mutation. CONCLUSIONS: This 14-year global overview of THAOS in over 5000 patients represents the largest analysis of ATTR amyloidosis to date and highlights the genotypic and phenotypic heterogeneity of the disease. CLINICALTRIALS: gov Identifier: NCT00628745.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,003
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,006
Score d'incertitude au seuil0,013

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,003
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0030,004
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0010,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,280
Écart entre enseignants0,267 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations89
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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