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Enregistrement W4283391921 · doi:10.1017/cjn.2022.143

P.042 A novel SOD1 mutation associated with rapidly evolving lower motor neuron syndrome and MR ventral nerve root enhancement

2022· article· en· W4283391921 sur OpenAlexaffvenue
T Perera, C Bencsik, G Pfeffer, T Mobach

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueAmyotrophic Lateral Sclerosis Research
Établissements canadiensCalgary Laboratory Services
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésAmyotrophic lateral sclerosisSOD1Nerve rootMutationMedicinePhenotypePoint mutationPathologyGeneBiologyAnatomyGeneticsDisease

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Background: Mutations in the Cu/Zn superoxide dismutase 1 (SOD 1) gene are estimated to cause 20% of familial ALS and 1-2% of sporadic cases. Accurate gene variant classification of novel mutations in amyotrophic lateral sclerosis (ALS) has deepened our understanding of clinical phenotypes, provided pathologic insights, and is crucial to incorporating emerging therapies. Methods: We describe a case of a 75-year-old female who presented with a rapidly progressive lower motor neuron syndrome leading to flaccid quadriparesis and complete loss of independence over a five month period. Results: Genetic testing demonstrated a heterozygous variant of uncertain significance in the SOD1 gene with a g > c point mutation at position 382 that has been described in one other patient in available literature. MR of the lumbar spine demonstrated abnormal smooth nerve root enhancement. Conclusions: This novel mutation in the SOD1 gene may be associated with a rapidly progressive phenotype of sporadic ALS. Ventral nerve root enhancement should not exclude a diagnosis of ALS especially in the absence of nodularity or nerve enlargement.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Étude de cas · Signal consensuel: Étude de cas
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,004
Score d'incertitude au seuil0,014

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0020,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,001
Bibliométrie0,0010,001
Études des sciences et des technologies0,0010,001
Communication savante0,0010,001
Science ouverte0,0010,001
Intégrité de la recherche0,0030,002
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0040,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,032
Tête enseignante GPT0,267
Écart entre enseignants0,235 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeÉtude de cas
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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