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Enregistrement W4288458069 · doi:10.1016/j.ymgme.2022.07.012

Management of early treated adolescents and young adults with phenylketonuria: Development of international consensus recommendations using a modified Delphi approach

2022· article· en· W4288458069 sur OpenAlexaff
Barbara K. Burton, Amaya Bélanger-Quintana, Heather Bell, Kendra Bjoraker, Shawn E. Christ, Mitzie Grant, Cary O. Harding, Stephan C. J. Huijbregts, Nicola Longo, Markey McNutt, Mina Nguyen‐Driver, André Luiz Santos Pessoa, Júlio César Rocha, Stephanie Sacharow, Amarilis Sanchez‐Valle, Serap Sivri, Jerry Vockley, Mark Walterfang, Sarah Whittle, Ania C. Muntau

Notice bibliographique

RevueMolecular Genetics and Metabolism · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueMetabolism and Genetic Disorders
Établissements canadiensUniversity Health NetworkMount Sinai Hospital
Organismes subventionnairesBioMarin Pharmaceutical
Mots-clésMedicineMultidisciplinary approachDelphi methodNeurocognitivePopulationYoung adultPediatricsFamily medicineMEDLINEGerontologyPsychiatryCognition

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Early treated patients with phenylketonuria (PKU) often become lost to follow-up from adolescence onwards due to the historical focus of PKU care on the pediatric population and lack of programs facilitating the transition to adulthood. As a result, evidence on the management of adolescents and young adults with PKU is limited. METHODS: Two meetings were held with a multidisciplinary international panel of 25 experts in PKU and comorbidities frequently experienced by patients with PKU. Based on the outcomes of the first meeting, a set of statements were developed. During the second meeting, these statements were voted on for consensus generation (≥70% agreement), using a modified Delphi approach. RESULTS: A total of 37 consensus recommendations were developed across five areas that were deemed important in the management of adolescents and young adults with PKU: (1) general physical health, (2) mental health and neurocognitive functioning, (3) blood Phe target range, (4) PKU-specific challenges, and (5) transition to adult care. The consensus recommendations reflect the personal opinions and experiences from the participating experts supported with evidence when available. Overall, clinicians managing adolescents and young adults with PKU should be aware of the wide variety of PKU-associated comorbidities, initiating screening at an early age. In addition, management of adolescents/young adults should be a joint effort between the patient, clinical center, and parents/caregivers supporting adolescents with gradually gaining independent control of their disease during the transition to adulthood. CONCLUSIONS: A multidisciplinary international group of experts used a modified Delphi approach to develop a set of consensus recommendations with the aim of providing guidance and offering tools to clinics to aid with supporting adolescents and young adults with PKU.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,223
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,235
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesMétarecherche
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Qualitatif · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: aucune
Score de désaccord entre enseignants0,223
Score d'incertitude au seuil0,959

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,2230,235
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0030,002
Méta-épidémiologie (sens large)0,0020,006
Bibliométrie0,0100,004
Études des sciences et des technologies0,0040,004
Communication savante0,0050,007
Science ouverte0,0050,015
Intégrité de la recherche0,0050,006
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0030,001

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,236
Écart entre enseignants0,224 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Devis d'étudeQualitatif
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations30
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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