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Enregistrement W4293439982 · doi:10.17116/jnevro2022122081106

Spinocerebellar ataxia type 8 in Russian patients

2022· article· en· W4293439982 sur OpenAlexaboutno aff
Е. П. Нужный, N. Yu. Abramycheva, I A Chkhartishvili, A. O. Protopopova, E. Yu. Fedotova, С. Н. Иллариошкин

Notice bibliographique

RevueS S Korsakov Journal of Neurology and Psychiatry · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineNeuroscience
ThématiqueGenetic Neurodegenerative Diseases
Établissements canadiensnon disponible
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésSpinocerebellar ataxiaAtaxiaDysarthriaCerebellar ataxiaMedicineAtrophyCerebellumPsychologyPathologyPediatricsInternal medicineAudiologyPsychiatry

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

OBJECTIVE: To assess the incidence of spinocerebellar ataxia type 8 (SCA8) in patients with progressive cerebellar ataxia and describe the clinical features of the SCA8 phenotype in Russian patients. MATERIAL AND METHODS: gene was carried out in 411 patients with degenerative ataxias using fragment analysis. SCA types 1, 2, 3 and 6 as well as Friedreich's ataxia were preliminarily excluded. All patients underwent brain MRI study. Scale for the Assessment and Rating of Ataxia (SARA), and the Montreal Cognitive Assessment Scale (MoCA) to screen for cognitive impairment were used. RESULTS: gene (91-152 CTA/CTG repeats). All cases were sporadic. Age of onset ranged from 14 to 42 years. All patients had slowly progressive cerebellar ataxia, oculomotor disturbances, dysarthria, pyramidal signs, and two patients had cognitive impairment. In one patient the clinical presentation corresponded to multiple system atrophy cerebellar type (ataxia, orthostatic hypotension, cerebellum and brainstem atrophy). Brain MRI study in all patients revealed cerebellar atrophy. CONCLUSION: SCA8 is a rare form of autosomal dominant ataxia with a predominance of the classical phenotype. All identified cases of SCA8 were sporadic, which should be taken into account when planning genetic testing in patients with spinocerebellar ataxia.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,017
Score d'incertitude au seuil0,512

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,013
Tête enseignante GPT0,244
Écart entre enseignants0,231 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations3
Publié2022
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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