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Enregistrement W4308989302 · doi:10.1007/s00439-022-02494-1

SCIP: software for efficient clinical interpretation of copy number variants detected by whole-genome sequencing

2022· article· en· W4308989302 sur OpenAlexafffund
Qiliang Ding, Cherith Somerville, Roozbeh Manshaei, Brett Trost, Miriam S. Reuter, Kelsey Kalbfleisch, Kaitlin Stanley, John B. A. Okello, S. Mohsen Hosseini, Eriskay Liston, Meredith Curtis, Mehdi Zarrei, Edward J. Higginbotham, Ada J. S. Chan, Worrawat Engchuan, Bhooma Thiruvahindrapuram, Stephen W. Scherer, Raymond H. Kim, Rebekah Jobling

Notice bibliographique

RevueHuman Genetics · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomic variations and chromosomal abnormalities
Établissements canadiensUniversity of TorontoSickKids FoundationTed Rogers Centre for Heart ResearchHospital for Sick Children
Organismes subventionnairesHospital for Sick ChildrenAutism Speaks
Mots-clésBiologyHuman geneticsWhole genome sequencingGeneticsCopy-number variationComputational biologyGenomeDNA sequencingGenome BiologyGenomicsGene

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Copy number variants (CNVs) represent major etiologic factors in rare genetic diseases. Current clinical CNV interpretation workflows require extensive back-and-forth with multiple tools and databases. This increases complexity and time burden, potentially resulting in missed genetic diagnoses. We present the Suite for CNV Interpretation and Prioritization (SCIP), a software package for the clinical interpretation of CNVs detected by whole-genome sequencing (WGS). The SCIP Visualization Module near-instantaneously displays all information necessary for CNV interpretation (variant quality, population frequency, inheritance pattern, and clinical relevance) on a single page-supported by modules providing variant filtration and prioritization. SCIP was comprehensively evaluated using WGS data from 1027 families with congenital cardiac disease and/or autism spectrum disorder, containing 187 pathogenic or likely pathogenic (P/LP) CNVs identified in previous curations. SCIP was efficient in filtration and prioritization: a median of just two CNVs per case were selected for review, yet it captured all P/LP findings (92.5% of which ranked 1st). SCIP was also able to identify one pathogenic CNV previously missed. SCIP was benchmarked against AnnotSV and a spreadsheet-based manual workflow and performed superiorly than both. In conclusion, SCIP is a novel software package for efficient clinical CNV interpretation, substantially faster and more accurate than previous tools (available at https://github.com/qd29/SCIP , a video tutorial series is available at https://bit.ly/SCIPVideos ).

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Expérimental (laboratoire) · Signal consensuel: Expérimental (laboratoire)
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,207
Score d'incertitude au seuil0,552

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,021
Tête enseignante GPT0,288
Écart entre enseignants0,268 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeExpérimental (laboratoire)
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations5
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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