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Enregistrement W4309899484 · doi:10.3389/fgene.2022.1041943

Do the diverse phenotypes of Prader-Willi syndrome reflect extremes of covariation in typical populations?

2022· article· en· W4309899484 sur OpenAlexafffund
Iiro Salminen, Silven Read, Bernard J. Crespi

Notice bibliographique

RevueFrontiers in Genetics · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenetic Syndromes and Imprinting
Établissements canadiensSimon Fraser University
Organismes subventionnairesCommon FundNational Institute of Neurological Disorders and StrokeNational Human Genome Research InstituteNational Heart, Lung, and Blood InstituteNational Institute of Mental HealthCanadian Network for Research and Innovation in Machining Technology, Natural Sciences and Engineering Research Council of CanadaNIH Office of the DirectorNatural Sciences and Engineering Research Council of CanadaNational Cancer InstituteNational Institutes of HealthNational Institute on Drug AbuseSimon Fraser UniversityUniversity of Alberta
Mots-clésPhenotypeBiologyAutismAutism spectrum disorderMoodCognitionPhenotypic traitGeneticsGenomic imprintingPsychologyGeneDevelopmental psychologyNeuroscienceClinical psychologyDNA methylation

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

The phenotypes of human imprinted neurogenetic disorders can be hypothesized as extreme alterations of typical human phenotypes. The imprinted neurogenetic disorder Prader-Willi syndrome (PWS) features covarying phenotypes that centrally involve altered social behaviors, attachment, mood, circadian rhythms, and eating habits, that can be traced to altered functioning of the hypothalamus. Here, we conducted analyses to investigate the extent to which the behavioral variation shown in typical human populations for a set of PWAS-associated traits including autism spectrum cognition, schizotypal cognition, mood, eating, and sleeping phenotypes shows covariability that recapitulates the covariation observed in individuals with PWS. To this end, we collected data from 296 typical individuals for this set of phenotypes, and showed, using principal components analysis, evidence of a major axis reflecting key covarying PWS traits. We also reviewed the literature regarding neurogenetic syndromes that overlap in their affected traits with PWS, to determine their prevalence and properties. These findings demonstrate that a notable suite of syndromes shows phenotypic overlap with PWS, implicating a large set of imprinted and non-imprinted genes, some of which interact, in the phenotypes of this disorder. Considered together, these findings link variation in and among neurogenetic disorders with variation in typical populations, especially with regard to pleiotropic effects mediated by the hypothalamus. This work also implicates effects of imprinted gene variation on cognition and behavior in typical human populations.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,055
Score d'incertitude au seuil0,340

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,000
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,028
Tête enseignante GPT0,269
Écart entre enseignants0,241 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations2
Publié2022
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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