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Enregistrement W4312220023 · doi:10.1038/s41467-022-35661-z

Diverse monogenic subforms of human spermatogenic failure

2022· article· en· W4312220023 sur OpenAlex
Liina Nagirnaja, Alexandra M. Lopes, Wu‐Lin Charng, Brian Miller, Rytis Stakaitis, Ieva Golubickaitė, Alexandra M. Stendahl, Tianpengcheng Luan, Corinna Friedrich, Eisa Mahyari, Eloise Fadial, Laura Kasak, Katinka A. Vigh‐Conrad, Manon S. Oud, Miguel J. Xavier, Samuel R. Cheers, Emma James, Jingtao Guo, Timothy Jenkins, Antoni Riera‐Escamilla, Alberto Barros, Filipa Carvalho, Susana Fernandes, João Gonçalves, Christina A. Gurnett, Niels Jørgensen, Davor Ježek, Emily S. Jungheim, Sabine Kliesch, Robert I. McLachlan, Kenan Omurtag, Adrian Pilatz, Jay Sandlow, James F. Smith, Michael L. Eisenberg, James M. Hotaling, Keith Jarvi, Margus Punab, Ewa Rajpert‐De Meyts, Douglas T. Carrell, Csilla Krausz, Maris Laan, Moira K. O’Bryan, Peter N. Schlegel, Frank Tüttelmann, Joris A. Veltman, Kristian Almstrup, Kenneth I. Aston, Donald F. Conrad

Pourquoi ce travail est dans la base

Une base qui oublie comment elle a trouvé un travail ne peut pas être vérifiée. Voici les voies qui ont admis celui-ci.

affAu moins un auteur déclare une institution canadienne dans l'instantané OpenAlex épinglé.

Notice bibliographique

RevueNature Communications · 2022
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueSperm and Testicular Function
Établissements canadiensUniversity of TorontoMount Sinai Hospital
Organismes subventionnairesEunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human DevelopmentFundação para a Ciência e a TecnologiaMedical Research CouncilNovo Nordisk FondenNational Health and Medical Research CouncilNational Institute of Mental HealthMinistério da Ciência, Tecnologia e Ensino SuperiorInnovationsfondenNational Institutes of HealthU.S. Department of Health and Human ServicesEesti TeadusagentuurNederlandse Organisatie voor Wetenschappelijk OnderzoekWellcome TrustDeutsche Forschungsgemeinschaft
Mots-clésBiologyMendelian inheritanceAzoospermiaGeneticsMale infertilityGeneInfertilityComputational biology

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Non-obstructive azoospermia (NOA) is the most severe form of male infertility and typically incurable. Defining the genetic basis of NOA has proven challenging, and the most advanced classification of NOA subforms is not based on genetics, but simple description of testis histology. In this study, we exome-sequenced over 1000 clinically diagnosed NOA cases and identified a plausible recessive Mendelian cause in 20%. We find further support for 21 genes in a 2-stage burden test with 2072 cases and 11,587 fertile controls. The disrupted genes are primarily on the autosomes, enriched for undescribed human "knockouts", and, for the most part, have yet to be linked to a Mendelian trait. Integration with single-cell RNA sequencing data shows that azoospermia genes can be grouped into molecular subforms with synchronized expression patterns, and analogs of these subforms exist in mice. This analysis framework identifies groups of genes with known roles in spermatogenesis but also reveals unrecognized subforms, such as a set of genes expressed across mitotic divisions of differentiating spermatogonia. Our findings highlight NOA as an understudied Mendelian disorder and provide a conceptual structure for organizing the complex genetics of male infertility, which may provide a rational basis for disease classification.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,000
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,000
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,395
Score d'incertitude au seuil0,759

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0010,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,027
Tête enseignante GPT0,303
Écart entre enseignants0,276 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle