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Enregistrement W4321489383 · doi:10.1136/jmg-2022-108854

Germline pathogenic <i>SMARCA4</i> variants in neuroblastoma

2023· article· en· W4321489383 sur OpenAlexafffund
Leora Witkowski, Kim E. Nichols, Marjolijn C.J. Jongmans, Nienke van Engelen, Ronald R. de Krijger, Jennifer Herrera-Mullar, Lieve Tytgat, Armita Bahrami, Helen Mar Fan, Aimee L. Davidson, Thomas Robertson, Michael J. Anderson, Martin Hasselblatt, Sharon E. Plon, William D. Foulkes

Notice bibliographique

RevueJournal of Medical Genetics · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueNeuroblastoma Research and Treatments
Établissements canadiensJewish General HospitalMcGill UniversityMcGill University Health Centre
Organismes subventionnairesNational Human Genome Research InstituteNational Institutes of HealthNational Health and Medical Research CouncilAustralian Genomics Health AllianceAustralian GovernmentCanadian Institutes of Health ResearchQIMR Berghofer Medical Research Institute
Mots-clésGermlineSMARCA4NeuroblastomaGeneticsBiologyComputational biologyMedicineGeneEpigenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Heterozygous germline pathogenic variants (GPVs) in SMARCA4 , the gene encoding the ATP-dependent chromatin remodelling protein SMARCA4 (previously known as BRG1), predispose to several rare tumour types, including small cell carcinoma of the ovary, hypercalcaemic type, atypical teratoid and malignant rhabdoid tumour, and uterine sarcoma. The increase in germline testing of SMARCA4 in recent years has revealed putative GPVs affecting SMARCA4 in patients with other cancer types. Here we describe 11 patients with neuroblastoma (NBL), including 4 previously unreported cases, all of whom were found to harbour heterozygous germline variants in SMARCA4 . Median age at diagnosis was 5 years (range 2 months–26 years); nine were male; and eight of nine cases had tumour location information in the adrenal gland. Eight of the germline variants were expected to result in loss of function of SMARCA4 (large deletion, truncating and canonical splice variants), while the remaining four were missense variants. Loss of heterozygosity of the wild-type SMARCA4 allele was found in all eight cases where somatic testing was performed, supporting the notion that SMARCA4 functions as a classic tumour suppressor. Altogether, these findings strongly suggest that NBL should be included in the spectrum of SMARCA4 -associated tumours.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,001
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,780
Score d'incertitude au seuil0,405

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0010,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,001
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,029
Tête enseignante GPT0,340
Écart entre enseignants0,312 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations19
Publié2023
Routes d'admission2
Résumé présentoui

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