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Enregistrement W4323351388 · doi:10.1093/jcag/gwac036.261

A261 SEVERE ACUTE LIVER INJURY SECONDARY TO WILSON’S DISEASE: A CASE REPORT AND REVIEW OF THE LITERATURE

2023· article· en· W4323351388 sur OpenAlexaff
J Besney, A Frolkis, J McLellan, S Congly, Henry H. Nguyen

Notice bibliographique

RevueJournal of the Canadian Association of Gastroenterology · 2023
Typearticle
Langueen
DomainePharmacology, Toxicology and Pharmaceutics
ThématiqueDrug-Induced Hepatotoxicity and Protection
Établissements canadiensUniversity of Calgary
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésMedicineJaundiceLiver injuryViral hepatitisLiver biopsyGastroenterologyInternal medicineLiver diseaseAbdominal painCholestasisPathologyBiopsy

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

Abstract Background Wilson’s disease is autosomal recessive and rare (prevalence 1/30000-1/50000) caused by mutations in the ATP7B gene involved in copper excretion. Copper deposition drives hepatic injury, along with neuropsychiatric-ophthalmologic, and hematologic symptoms. Leipzig criteria greater than 4 establishes the diagnosis. Purpose We report a case of severe liver injury secondary to probable Wilson’s disease. Method Literature review of diagnosis, management including emerging therapies was performed using PubMed. Result(s) A 29-year-old otherwise healthy male with no family history of liver disease presented with abdominal pain, jaundice, and severe acute liver injury (ALT 1534 U/L ALP 114 U/L bilirubin 113 umol/L) initially misdiagnosed as hepatitis A in community urgent care. He had worsening liver injury (ALT 1809 U/L bilirubin 411 umol/L), with normal INR and no encephalopathy over an additional 3 weeks and was admitted to our tertiary care centre for further work up. History did not reveal viral prodromes, herbals or natural remedies. CBD oil was the only potential exposure, though longstanding use of the same brand argued against this as a cause. Chronic liver disease workup was negative (viral hepatitides, SARS-CoV-2, alpha-1-antitrypsin, acetaminophen level, iron profile, and comprehensive Mitogen autoantibody panel). Patent vasculature on Doppler US. Liver biopsy showed diffuse lobular inflammation, hepatocyte necrosis, 30% parenchymal involvement, primarily lymphocytes with some eosinophils and plasma cells, and no viral inclusions suggesting acute hepatitis with drugs or viral hepatitis as etiologies. The 24-hour urine copper was elevated at 2.19 umol/d (<0.80). Biopsy copper dry weight 60mcg/g (N<50; >250 diagnostic). Normal ceruloplasmin 0.30g/L and serum copper 25.8 umol/L. MRI brain not suggestive of Wilson’s disease, no Kayser-Fleischer rings on Ophthalmology assessment, and no hemolysis. Given a Leipzig score of 3 suggesting possible Wilson’s disease he was started on penicillamine 1500mg daily. Five weeks later he had serologic (ALT 1061 U/L bilirubin 128 umol/L) improvement, yet elevated elastography at 22kPa IQR 5% likely due to inflammation. Given coverage issues, he was switched to compassionate trientine 500mg BID with further improvement (ALT 347 U/L bilirubin 26 umol/L). Sequencing for ATP7B gene mutations are pending (Blueprint Genetics). Conclusion(s) Wilson’s disease should be considered in those with hepatic or neuropsychiatric symptoms, transaminases in the 1000s or acute liver failure. Treatment is lifelong with typically good prognosis and is fatal if untreated. Treatment options include chelators D-penicillamine (first line, with side effects including proteinuria and worsened neurological symptoms) and trientine (fewer side effects). Zinc prevents copper absorption and can be used in asymptomatic patients. Transplant in acute liver failure and end-stage liver disease is guided by the King’s score. Several novel therapies including gene therapy are in development. Please acknowledge all funding agencies by checking the applicable boxes below None Disclosure of Interest None Declared

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,002
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,001
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,095
Score d'incertitude au seuil0,988

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0020,001
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0000,000
Bibliométrie0,0000,000
Études des sciences et des technologies0,0000,000
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0000,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,029
Tête enseignante GPT0,342
Écart entre enseignants0,312 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule tête enseignante, pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations0
Publié2023
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