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Enregistrement W4323652192 · doi:10.1017/cjn.2023.34

Variability in Newborn Screening Across Canada: Spinal Muscular Atrophy and Beyond

2023· article· en· W4323652192 sur OpenAlexaffvenueabout
Émilie Groulx‐Boivin, Homira Osman, Pranesh Chakraborty, Stacey Lintern, Maryam Oskoui, Kathryn Selby, Paul Van Caeseele, Alexandra Wyatt, Hugh J. McMillan

Notice bibliographique

RevueCanadian Journal of Neurological Sciences / Journal Canadien des Sciences Neurologiques · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineMedicine
ThématiqueNeurogenetic and Muscular Disorders Research
Établissements canadiensUniversity of British ColumbiaBC Children's HospitalNewborn Screening OntarioUniversity of OttawaMuscular Dystrophy CanadaMcGill UniversityChildren's Hospital of Eastern OntarioMcGill University Health CentreOntario Stroke Network
Organismes subventionnairesnon disponible
Mots-clésSpinal muscular atrophyMedicinePhysical medicine and rehabilitationAtrophyPathologyDisease

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

BACKGROUND: Newborn screening (NBS) identifies infants with severe, early-onset diseases, enabling early diagnosis and treatment. In Canada, decisions regarding disease inclusion in NBS programs occur at the provincial level, which leads to variability in patient care. We aimed to determine whether important differences exist in NBS programs across provinces and territories. Given that spinal muscular atrophy (SMA) is the most recent disease added to NBS programs, we hypothesized that its inclusion would show interprovincial variability and be more likely in provinces already screening for a greater number of diseases. METHODS: We conducted a cross-sectional survey of all NBS labs in Canada to understand: 1) what conditions were included in their program; 2) what genetic-based testing was performed and; 3) if SMA was included. RESULTS: = 36) and a 9-fold difference in the number of conditions screened by gene-based testing. Only nine conditions were common to all provincial NBS programs. NBS for SMA was performed in four provinces at the time of our survey, with BC recently becoming the fifth province to add SMA to their NBS on October 1, 2022. Currently, 72% of Canadian newborns are screened for SMA at birth. CONCLUSION: Although healthcare in Canada is universal, its decentralization gives rise to regional differences in NBS programs which creates inequity in the treatment, care, and potential outcomes of affected children across provincial jurisdictions.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction distillée sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Apprise à partir de 10 348 étiquettes directes de Codex et de 10 348 étiquettes directes de Gemma. Le mode candidate est l'union des têtes enseignantes seuillées; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont ni des étiquettes humaines ni des étiquettes directes de modèles de pointe.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,007
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,004
Version: codex-gemma-dda1882f352aStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesÉtudes des sciences et des technologies
Catégories consensuellesÉtudes des sciences et des technologies
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Observationnel · Signal consensuel: Observationnel
GenreSignal candidat: Empirique · Signal consensuel: Empirique
Score de désaccord entre enseignants0,747
Score d'incertitude au seuil1,000

Scores Codex et Gemma par catégorie

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0070,004
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0000,000
Méta-épidémiologie (sens large)0,0010,000
Bibliométrie0,0010,002
Études des sciences et des technologies0,0020,005
Communication savante0,0000,000
Science ouverte0,0010,000
Intégrité de la recherche0,0000,001
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0000,000

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,038
Tête enseignante GPT0,312
Écart entre enseignants0,274 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; les deux têtes enseignantes s’accordent sur ce qui est montré ici.

Devis d'étudeObservationnel
Domainenon disponible
GenreEmpirique

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations13
Publié2023
Routes d'admission3
Résumé présentoui

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