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Enregistrement W4379259672 · doi:10.1136/bmjopen-2023-072999

Two-step offer and return of multiple types of additional genomic findings to families after ultrarapid trio genomic testing in the acute care setting: a study protocol

2023· article· en· W4379259672 sur OpenAlexaff
Sophie E. Bouffler, Ling Lee, Fiona Lynch, Melissa Martyn, Elly Lynch, Ivan Macciocca, Lisette Curnow, Giulia McCorkell, Sebastian Lunke, Belinda Chong, Justine E. Marum, Martin B. Delatycki, Lilian Downie, Ilias Goranitis, Danya F. Vears, Stephanie Best, Marc Clausen, Yvonne Bombard, Zornitza Stark, Clara Gaff

Notice bibliographique

RevueBMJ Open · 2023
Typearticle
Langueen
DomaineBiochemistry, Genetics and Molecular Biology
ThématiqueGenomics and Rare Diseases
Établissements canadiensUniversity of TorontoSt. Michael's Hospital
Organismes subventionnairesNational Health and Medical Research CouncilAustralian Genomics Health AllianceState Government of VictoriaAustralian GovernmentU.S. Department of Health and Human ServicesChildren's Hospital FoundationRoyal Children's Hospital FoundationMedical Research CouncilChildren’s Hospital of Wisconsin Research InstituteMurdoch Children's Research Institute
Mots-clésMedicineGenetic testingProtocol (science)Family medicineGenetic counselingInformed consentHealth careTest (biology)Research ethicsGenomic medicineQualitative researchAlternative medicinePathologyPsychiatryGenetics

Résumé

récupéré en direct d'OpenAlex

INTRODUCTION: As routine genomic testing expands, so too does the opportunity to look for additional health information unrelated to the original reason for testing, termed additional findings (AF). Analysis for many different types of AF may be available, particularly to families undergoing trio genomic testing. The optimal model for service delivery remains to be determined, especially when the original test occurs in the acute care setting. METHODS AND ANALYSIS: Families enrolled in a national study providing ultrarapid genomic testing to critically ill children will be offered analysis for three types of AF on their stored genomic data: paediatric-onset conditions in the child, adult-onset conditions in each parent and reproductive carrier screening for the parents as a couple. The offer will be made 3-6 months after diagnostic testing. Parents will have access to a modified version of the Genetics Adviser web-based decision support tool before attending a genetic counselling appointment to discuss consent for AF. Parental experiences will be evaluated using qualitative and quantitative methods on data collected through surveys, appointment recordings and interviews at multiple time points. Evaluation will focus on parental preferences, uptake, decision support use and understanding of AF. Genetic health professionals' perspectives on acceptability and feasibility of AF will also be captured through surveys and interviews. ETHICS AND DISSEMINATION: This project received ethics approval from the Melbourne Health Human Research Ethics Committee as part of the Australian Genomics Health Alliance protocol: HREC/16/MH/251. Findings will be disseminated through peer-review journal articles and at conferences nationally and internationally.

Récupéré en direct depuis OpenAlex et désinversé. Les résumés ne sont pas conservés dans cette base de données : les index inversés représentent 8,6 Go des 9,3 Go de texte de la base, et le serveur dispose de 13 Go libres.

Comment cette classification a été obtenuedéplier

Prédiction machine sur la base complète

Imitation des enseignants

Ni prévalence calibrée, ni vérité terrain. Validation humaine à venir. Le volet Gemma est une étiquette directe du modèle pour chaque travail de la base, lue sur la notice réduite au titre. Le volet Codex est un classifieur appris des 10 348 étiquettes directes de Codex et calibré sur les taux pondérés de l'échantillon; les champs sans appui suffisant ne portent aucun appel Codex. Le mode candidate est l'union des deux volets; le consensus est leur intersection. Ces sorties portent le statut machine_predicted_unvalidated et ne sont pas des étiquettes humaines.

score de la tête « metaresearch » (Codex)0,087
score de la tête « metaresearch » (Gemma)0,049
Version: metacan-v3-hybrid-931329e0061cStatut de validation: machine_predicted_unvalidated
Catégories candidatesaucune
Catégories consensuellesaucune
DomaineSignal candidat: aucune · Signal consensuel: aucune
Devis d'étudeSignal candidat: Sans objet · Signal consensuel: aucune
GenreSignal candidat: Protocole · Signal consensuel: Protocole
Score de désaccord entre enseignants0,087
Score d'incertitude au seuil0,462

Scores du classifieur distillé par catégorie (deux têtes)

CatégorieCodexGemma
Métarecherche0,0870,049
Méta-épidémiologie (sens strict)0,0030,005
Méta-épidémiologie (sens large)0,0050,005
Bibliométrie0,0030,003
Études des sciences et des technologies0,0080,004
Communication savante0,0050,007
Science ouverte0,0070,006
Intégrité de la recherche0,0070,010
Charge utile insuffisante (le modèle a refusé de juger)0,0660,022

Scores machine (provisoires)

Les deux têtes enseignantes du modèle étudiant, lues sur ce travail. Un score ordonne la base pour la relecture; il n'affirme jamais une catégorie, et le statut de validation accompagne chaque rangée tel quel.

Scores de référence d'un modèle non mature (critères de maturité non atteints, 7 itérations). Un score ordonne; il n'affirme jamais une catégorie.

Tête enseignante Opus0,030
Tête enseignante GPT0,346
Écart entre enseignants0,316 · la distance entre les deux têtes enseignantes sur ce seul travail
Statut de validationscore_only:v0-immature-baseline · tel quel depuis la passe de notation : score_only signifie que le nombre peut ordonner les travaux, et qu'aucune étiquette de catégorie n'en découle

Classification

machine, non validée

Prédiction automatique; un appel candidat d’une seule source (Gemma direct ou Codex distillé), pas un consensus.

Les modèles n’ont appliqué aucune catégorie : rien dans la taxonomie ne correspondait à ce travail.
Devis d'étudeSans objet
Domainenon disponible
GenreProtocole

Le détail, modèle par modèle et score par score, se trouve en fin de page sous « Comment cette classification a été obtenue ».

En bref

Citations11
Publié2023
Routes d'admission1
Résumé présentoui

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